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Cranio-osteo-artropatia
ORPHA:1525CID-10 · M89.4CID-11 · FB86.10DOENÇA RARA

Cranioosteoartropatia (COA) é uma forma de osteoartropatia hipertrófica primária caracterizada por fechamento tardio das suturas cranianas e fontanelas, baqueteamento digital, artropatia e periostose.

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Introdução

O que você precisa saber de cara

📋

Cranioosteoartropatia (COA) é uma forma de osteoartropatia hipertrófica primária caracterizada por fechamento tardio das suturas cranianas e fontanelas, baqueteamento digital, artropatia e periostose.

Publicações científicas
5 artigos
Último publicado: 2009 Dec

Escala de raridade

CLASSIFICAÇÃO ORPHANET · BRASIL 2024
<1 / 1 000 000
Ultra-rara
<1/50k
Muito rara
1/20k
Rara
1/10k
Pouco freq.
1/5k
Incomum
1/2k
Prevalência
0.0
Worldwide
Casos conhecidos
30
pacientes catalogados
Início
Childhood
🏥
SUS: Sem cobertura SUSScore: 0%
CID-10: M89.4
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Entender a doença

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Sinais e sintomas

O que aparece no corpo e com que frequência cada sintoma acontece

Partes do corpo afetadas

🦴
Ossos e articulações
6 sintomas
🧬
Pele e cabelo
1 sintomas

+ 7 sintomas em outras categorias

Características mais comuns

90%prev.
Morfologia anormal do osso cortical
Muito frequente (99-80%)
90%prev.
Morfologia anormal do crânio
Muito frequente (99-80%)
90%prev.
Fontanelas grandes
Muito frequente (99-80%)
90%prev.
Pigmentação mosqueada
Muito frequente (99-80%)
55%prev.
Artrite
Frequente (79-30%)
55%prev.
Anormalidade da morfologia da tíbia
Frequente (79-30%)
14sintomas
Muito frequente (4)
Frequente (8)
Ocasional (2)

Os sintomas variam de pessoa para pessoa. Abaixo estão as 14 características clínicas mais associadas, ordenadas por frequência.

Morfologia anormal do osso corticalAbnormal cortical bone morphology
Muito frequente (99-80%)90%
Morfologia anormal do crânioAbnormal skull morphology
Muito frequente (99-80%)90%
Fontanelas grandesLarge fontanelles
Muito frequente (99-80%)90%
Pigmentação mosqueadaMottled pigmentation
Muito frequente (99-80%)90%
ArtriteArthritis
Frequente (79-30%)55%

Linha do tempo da pesquisa

Publicações por ano — veja quando o interesse científico cresceu
Anos de pesquisa14desde 2012
Total histórico5PubMed
Últimos 10 anos5publicações
Pico20001 papers
Linha do tempo
20202012Hoje · 2026
Publicações por ano (últimos 10 anos)

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Genética e causas

O que está alterado no DNA e como passa nas famílias

Genes associados

1 gene identificado com associação a esta condição. Padrão de herança: Autosomal recessive.

HPGD15-hydroxyprostaglandin dehydrogenase [NAD(+)]Disease-causing germline mutation(s) inTolerante
FUNÇÃO

Catalyzes the NAD-dependent dehydrogenation (oxidation) of a broad array of hydroxylated polyunsaturated fatty acids (mainly eicosanoids and docosanoids, including prostaglandins, lipoxins and resolvins), yielding their corresponding keto (oxo) metabolites (PubMed:10837478, PubMed:16757471, PubMed:16828555, PubMed:21916491, PubMed:25586183, PubMed:8086429). Decreases the levels of the pro-proliferative prostaglandins such as prostaglandin E2 (whose activity is increased in cancer because of an i

LOCALIZAÇÃO

Cytoplasm

VIAS BIOLÓGICAS (4)
Synthesis of Prostaglandins (PG) and Thromboxanes (TX)Biosynthesis of Lipoxins (LX)Biosynthesis of D-series resolvinsBiosynthesis of E-series 18(S)-resolvins
MECANISMO DE DOENÇA

Hypertrophic osteoarthropathy, primary, autosomal recessive, 1

A disease characterized by digital clubbing, periostosis, acroosteolysis, painful joint enlargement, and variable features of pachydermia that include thickened facial skin and a thickened scalp. Other developmental anomalies include delayed closure of the cranial sutures and congenital heart disease.

EXPRESSÃO TECIDUAL(Ubíquo)
Vagina
63.0 TPM
Pulmão
51.5 TPM
Esôfago - Mucosa
45.0 TPM
Skin Sun Exposed Lower leg
37.6 TPM
Cólon transverso
35.1 TPM
INTERAÇÕES PROTEICAS (4)
OUTRAS DOENÇAS (4)
hypertrophic osteoarthropathy, primary, autosomal recessive, 1isolated congenital digital clubbingcranio-osteoarthropathyprimary hypertrophic osteoarthropathy
HGNC:5154UniProt:P15428

Variantes genéticas (ClinVar)

99 variantes patogênicas registradas no ClinVar.

🧬 HPGD: GRCh38/hg38 4q32.1-35.2(chr4:157628420-189863176)x1 ()
🧬 HPGD: NM_000860.6(HPGD):c.2T>C (p.Met1Thr) ()
🧬 HPGD: GRCh37/hg19 4q32.1-35.2(chr4:161355371-190957473)x3 ()
🧬 HPGD: NM_000860.6(HPGD):c.453T>G (p.Tyr151Ter) ()
🧬 HPGD: NM_000860.6(HPGD):c.421+1G>T ()
Ver todas no ClinVar

Diagnóstico

Os sinais que médicos procuram e os exames que confirmam

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Tratamento e manejo

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Referências e fontes

Bases de dados externas citadas neste artigo

Publicações científicas

Artigos indexados no PubMed ligados a esta doença no grafo RarasNet — título, periódico e PMID direto da fonte, sem intermediação de IA.

  1. HPGD mutations cause cranioosteoarthropathy but not autosomal dominant digital clubbing.
    Eur J Hum Genet· 2009· PMID 19568269recente
  2. Cranio-osteoarthropathy: a rare variant of hypertrophic osteoarthropathy.
    Ir J Med Sci· 2012· PMID 19430868recente
  3. Cranio-osteoarthropathy in sibs.
    Clin Dysmorphol· 2007· PMID 17551338recente
  4. Congenital cardiac disease as a core feature of cranio-osteoarthropathy.
    Clin Dysmorphol· 2004· PMID 15365456recente
  5. Idiopathic cranio-osteoarthropathy.
    Indian Pediatr· 2000· PMID 10869149recente

Bases de dados e fontes oficiais

Identificadores e referências canônicas usadas para montar este verbete.

  1. ORPHA:1525(Orphanet)
  2. MONDO:0015466(MONDO)
  3. GARD:1564(GARD (NIH))
  4. Variantes catalogadas(ClinVar)
  5. Busca completa no PubMed(PubMed)
  6. Q56013724(Wikidata)

Dados compilados pelo RarasNet a partir de fontes abertas (Orphanet, OMIM, MONDO, PubMed/EuropePMC, ClinicalTrials.gov, DATASUS, PCDT/MS). Este conteúdo é informativo e não substitui avaliação médica.

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Compêndio · Raras BR

Cranio-osteo-artropatia

ORPHA:1525 · MONDO:0015466
Prevalência
<1 / 1 000 000
Casos
30 casos conhecidos
Herança
Autosomal recessive
CID-10
M89.4 · Outras osteoartropatias hipertróficas
CID-11
Início
Childhood
Prevalência
0.0 (Worldwide)
MedGen
UMLS
C1531773
EuropePMC
Wikidata
Papers 10a
DiscussaoAtiva

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