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Deficiência de enoil-CoA hidratase 1 de cadeia curta mitocondrial
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Introdução

O que você precisa saber de cara

📋

Doença metabólica rara autossômica recessiva causada por deficiência de ECHS1, levando a morte precoce. Manifesta-se com grave atraso no desenvolvimento, atrofia cerebral e do tronco cerebral, distonia, nistagmo e deficiência auditiva.

Publicações científicas
1 artigos
Último publicado: 1993

Escala de raridade

CLASSIFICAÇÃO ORPHANET · BRASIL 2024
<1 / 1 000 000
Ultra-rara
<1/50k
Muito rara
1/20k
Rara
1/10k
Pouco freq.
1/5k
Incomum
1/2k
Prevalência
0.0
Worldwide
Casos conhecidos
23
pacientes catalogados
Início
Childhood
+ infancy, neonatal
🏥
SUS: Cobertura mínimaScore: 15%
CID-10: E71.1
🇧🇷Dados SUS / DATASUS
PROCEDIMENTOS SIGTAP (7)
0202010279
Dosagem de aminoácidos (erros inatos)metabolic_test
0202010295
Dosagem de ácidos orgânicos na urinagenetic_test
0202010490
Teste de triagem para erros inatos do metabolismonewborn_screening
0202010694
Sequenciamento completo do exoma (WES)rehabilitation
0202080013
Teste do pezinho (triagem neonatal)nutritional
0301070040
Atendimento em reabilitação — doenças raras
+1 outros procedimentos
Você se identifica com essa condição?
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Entender a doença

Do básico ao detalhe, leia no seu ritmo

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Sinais e sintomas

O que aparece no corpo e com que frequência cada sintoma acontece

Partes do corpo afetadas

🧠
Neurológico
8 sintomas
❤️
Coração
3 sintomas
📏
Crescimento
2 sintomas
🫁
Pulmão
2 sintomas
👁️
Olhos
2 sintomas
🫘
Rins
1 sintomas

+ 7 sintomas em outras categorias

Características mais comuns

100%prev.
Aumento de lactato no LCR
Frequência: 2/2
100%prev.
Aumento da concentração circulante de lactato
Frequência: 2/2
100%prev.
Apneia
Frequência: 2/2
100%prev.
Nível elevado de ácido 2,3-di-hidroxi-2-metilbutanoico na urina
Frequência: 4/4
100%prev.
Hipotonia generalizada
Frequência: 2/2
100%prev.
Nível elevado de lactato cerebral por EMR
Frequência: 2/2
27sintomas
Muito frequente (9)
Frequente (11)
Ocasional (1)
Sem dados (6)

Os sintomas variam de pessoa para pessoa. Abaixo estão as 27 características clínicas mais associadas, ordenadas por frequência.

Aumento de lactato no LCRIncreased CSF lactate
Frequência: 2/2100%
Aumento da concentração circulante de lactatoIncreased circulating lactate concentration
Frequência: 2/2100%
ApneiaApnea
Frequência: 2/2100%
Nível elevado de ácido 2,3-di-hidroxi-2-metilbutanoico na urinaElevated urine 2,3-dihydroxy-2-methylbutanoic acid level
Frequência: 4/4100%
Hipotonia generalizadaGeneralized hypotonia
Frequência: 2/2100%

Linha do tempo da pesquisa

Publicações por ano — veja quando o interesse científico cresceu
Anos de pesquisa1desde 2026
Total histórico1PubMed
Últimos 10 anos1publicações
Pico19931 papers
Linha do tempo
2026Hoje · 2026
Publicações por ano (últimos 10 anos)

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Genética e causas

O que está alterado no DNA e como passa nas famílias

Genes associados

1 gene identificado com associação a esta condição. Padrão de herança: Autosomal recessive.

ECHS1Enoyl-CoA hydratase, mitochondrialDisease-causing germline mutation(s) inTolerante
FUNÇÃO

Converts unsaturated trans-2-enoyl-CoA species ((2E)-enoyl-CoA) to the corresponding (3S)-3hydroxyacyl-CoA species through addition of a water molecule to the double bond (PubMed:25125611, PubMed:26251176). Catalyzes the hydration of medium- and short-chained fatty enoyl-CoA thioesters from 4 carbons long (C4) up to C16 (PubMed:26251176). Has high substrate specificity for crotonyl-CoA ((2E)-butenoyl-CoA) and moderate specificity for acryloyl-CoA, 3-methylcrotonyl-CoA (3-methyl-(2E)-butenoyl-CoA

LOCALIZAÇÃO

Mitochondrion matrix

VIAS BIOLÓGICAS (6)
Branched-chain amino acid catabolismBeta oxidation of butanoyl-CoA to acetyl-CoABeta oxidation of hexanoyl-CoA to butanoyl-CoABeta oxidation of octanoyl-CoA to hexanoyl-CoABeta oxidation of decanoyl-CoA to octanoyl-CoA-CoA
MECANISMO DE DOENÇA

Mitochondrial short-chain enoyl-CoA hydratase 1 deficiency

A severe, autosomal recessive inborn error affecting valine metabolism. Disease features include brain lesions in the basal ganglia, neurodegeneration, delayed psychomotor development, hypotonia, spasticity, and increased lactic acid in serum and cerebral serum fluid.

EXPRESSÃO TECIDUAL(Ubíquo)
Fígado
654.1 TPM
Rim - Córtex
276.4 TPM
Adipose Visceral Omentum
211.6 TPM
Tecido adiposo
194.3 TPM
Rim - Medula
186.9 TPM
OUTRAS DOENÇAS (1)
mitochondrial short-chain Enoyl-Coa hydratase 1 deficiency
HGNC:3151UniProt:P30084

Variantes genéticas (ClinVar)

203 variantes patogênicas registradas no ClinVar.

🧬 ECHS1: NM_004092.4(ECHS1):c.211C>T (p.Gln71Ter) ()
🧬 ECHS1: NM_004092.4(ECHS1):c.414+2T>C ()
🧬 ECHS1: GRCh37/hg19 10q26.13-26.3(chr10:126513306-135427143)x1 ()
🧬 ECHS1: GRCh37/hg19 10q26.3(chr10:131515269-135427143)x1 ()
🧬 ECHS1: NM_004092.4(ECHS1):c.287C>T (p.Ala96Val) ()
Ver todas no ClinVar

Classificação de variantes (ClinVar)

Distribuição de 81 variantes classificadas pelo ClinVar.

57
24
Patogênica (70.4%)
VUS (29.6%)
VARIANTES MAIS SIGNIFICATIVAS
ECHS1: NM_004092.4(ECHS1):c.619+1G>T [Likely pathogenic]
ECHS1: NM_004092.4(ECHS1):c.179C>G (p.Ala60Gly) [Likely pathogenic]
ECHS1: NM_004092.4(ECHS1):c.605_611del (p.Asp202fs) [Likely pathogenic]
ECHS1: NM_004092.4(ECHS1):c.73C>T (p.Arg25Cys) [Likely pathogenic]
ECHS1: NM_004092.4(ECHS1):c.288T>A (p.Ala96=) [Likely pathogenic]

Diagnóstico

Os sinais que médicos procuram e os exames que confirmam

Carregando...

Tratamento e manejo

Remédios, cuidados de apoio e o que precisa acompanhar

Carregando informações de tratamento...

Onde tratar no SUS

Hospitais de referência no Brasil e o protocolo oficial do SUS (PCDT)

🇧🇷 Atendimento SUS — Deficiência de enoil-CoA hidratase 1 de cadeia curta mitocondrial

🗺️

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Dados de DATASUS/CNES, SBGM, ABNeuro e Ministério da Saúde. Sempre confirme a disponibilidade diretamente com o estabelecimento.

Pesquisa ativa

Ensaios clínicos abertos e novidades científicas recentes

Pesquisa e ensaios clínicos

Nenhum ensaio clínico registrado para esta condição.

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Publicações mais relevantes

Timeline de publicações
1 papers (10 anos)

Publicações recentes

Ver todas no PubMed

Associações

Organizações que acompanham esta doença — pra ter apoio e orientação

Ainda não temos associações cadastradas para Deficiência de enoil-CoA hidratase 1 de cadeia curta mitocondrial.

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Comunidades

Grupos ativos de quem convive com esta doença aqui no Raras

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Ordenadas pelo número de sintomas em comum.

Referências e fontes

Bases de dados externas citadas neste artigo

Publicações científicas

Artigos indexados no PubMed ligados a esta doença no grafo RarasNet — título, periódico e PMID direto da fonte, sem intermediação de IA.

  1. Mitochondrial Short-Chain Enoyl-CoA Hydratase Deficiency.
    · 1993· PMID 31219693recente

Bases de dados e fontes oficiais

Identificadores e referências canônicas usadas para montar este verbete.

  1. ORPHA:653880(Orphanet)
  2. OMIM OMIM:616277(OMIM)
  3. MONDO:0014563(MONDO)
  4. GARD:13019(GARD (NIH))
  5. Variantes catalogadas(ClinVar)
  6. Busca completa no PubMed(PubMed)

Dados compilados pelo RarasNet a partir de fontes abertas (Orphanet, OMIM, MONDO, PubMed/EuropePMC, ClinicalTrials.gov, DATASUS, PCDT/MS). Este conteúdo é informativo e não substitui avaliação médica.

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Compêndio · Raras BR

Deficiência de enoil-CoA hidratase 1 de cadeia curta mitocondrial

ORPHA:653880 · MONDO:0014563
Prevalência
<1 / 1 000 000
Casos
23 casos conhecidos
Herança
Autosomal recessive
CID-10
E71.1 · Outros distúrbios do metabolismo de aminoácidos de cadeia ramificada
Início
Childhood, Infancy, Neonatal
Prevalência
0.0 (Worldwide)
MedGen
UMLS
C4225391
Papers 10a
DiscussaoAtiva

Nenhuma novidade ainda. O agente esta monitorando.

0membros
0novidades