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Displasia espondiloepifisária, tipo Maroteaux
ORPHA:263482CID-10 · Q77.7CID-11 · LD24.3OMIM 184095DOENÇA RARA

Tipo muito raro de displasia espondiloepifisária descrita em menos de 10 pacientes até o momento e caracterizada clinicamente por epífises displásicas, baixa estatura que aparece na infância, pescoço curto, mãos e pés curtos e grossos, escoliose, genu valgo, pelve anormal, osteoporose e osteoartrite.

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Introdução

O que você precisa saber de cara

📋

Tipo muito raro de displasia espondiloepifisária descrita em menos de 10 pacientes até o momento e caracterizada clinicamente por epífises displásicas, baixa estatura que aparece na infância, pescoço curto, mãos e pés curtos e grossos, escoliose, genu valgo, pelve anormal, osteoporose e osteoartrite.

Publicações científicas
185 artigos
Último publicado: 2026 Mar 13

Escala de raridade

CLASSIFICAÇÃO ORPHANET · BRASIL 2024
<1 / 1 000 000
Ultra-rara
<1/50k
Muito rara
1/20k
Rara
1/10k
Pouco freq.
1/5k
Incomum
1/2k
Prevalência
0.0
Worldwide
Casos conhecidos
10
pacientes catalogados
Início
Infancy
+ neonatal
🏥
SUS: Cobertura mínimaScore: 15%
CID-10: Q77.7
🇧🇷Dados SUS / DATASUS
PROCEDIMENTOS SIGTAP (5)
0202010503
Cariótipo — bandas G, Q ou Rgenetic_test
0202010600
Pesquisa de microdeleções/microduplicações por FISHlab_test
0202010694
Sequenciamento completo do exoma (WES)rehabilitation
0202010260
Dosagem de alfa-fetoproteína
0301070040
Atendimento em reabilitação — doenças raras
Você se identifica com essa condição?
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Entender a doença

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Sinais e sintomas

O que aparece no corpo e com que frequência cada sintoma acontece

Partes do corpo afetadas

🦴
Ossos e articulações
8 sintomas
🧠
Neurológico
1 sintomas
👁️
Olhos
1 sintomas
🫃
Digestivo
1 sintomas

+ 7 sintomas em outras categorias

Características mais comuns

100%prev.
Genu valgum
Frequência: 7/7
100%prev.
Colo femoral curto
Frequência: 7/7
100%prev.
Platispondilia
Frequência: 7/7
100%prev.
Displasia espondiloepifisária
Frequência: 7/7
100%prev.
Baixa estatura
Frequência: 7/7
100%prev.
Palma curta
Frequência: 7/7
18sintomas
Muito frequente (7)
Frequente (1)
Ocasional (6)
Muito raro (3)
Sem dados (1)

Os sintomas variam de pessoa para pessoa. Abaixo estão as 18 características clínicas mais associadas, ordenadas por frequência.

Genu valgum
Frequência: 7/7100%
Colo femoral curtoShort femoral neck
Frequência: 7/7100%
PlatispondiliaPlatyspondyly
Frequência: 7/7100%
Displasia espondiloepifisáriaSpondyloepiphyseal dysplasia
Frequência: 7/7100%
Baixa estaturaShort stature
Frequência: 7/7100%

Linha do tempo da pesquisa

Publicações por ano — veja quando o interesse científico cresceu
Anos de pesquisa3
Total histórico185PubMed
Últimos 10 anos1publicações
Pico20231 papers
Linha do tempo
2023Hoje · 2026
Publicações por ano (últimos 10 anos)

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Genética e causas

O que está alterado no DNA e como passa nas famílias

Genes associados

1 gene identificado com associação a esta condição. Padrão de herança: Not applicable.

TRPV4Transient receptor potential cation channel subfamily V member 4Disease-causing germline mutation(s) inTolerante
FUNÇÃO

Non-selective calcium permeant cation channel involved in osmotic sensitivity and mechanosensitivity (PubMed:16293632, PubMed:18695040, PubMed:18826956, PubMed:22526352, PubMed:23136043, PubMed:29899501). Activation by exposure to hypotonicity within the physiological range exhibits an outward rectification (PubMed:18695040, PubMed:18826956, PubMed:29899501). Also activated by heat, low pH, citrate and phorbol esters (PubMed:16293632, PubMed:18695040, PubMed:18826956, PubMed:20037586, PubMed:219

LOCALIZAÇÃO

Cell membraneApical cell membraneCell junction, adherens junctionCell projection, ciliumEndoplasmic reticulum

VIAS BIOLÓGICAS (2)
High laminar flow shear stress activates signaling by PIEZO1 and PECAM1:CDH5:KDR in endothelial cellsTRP channels
MECANISMO DE DOENÇA

Brachyolmia 3

A form of brachyolmia, a clinically and genetically heterogeneous skeletal dysplasia primarily affecting the spine and characterized by a short trunk, short stature, and platyspondyly. BCYM3 is an autosomal dominant form with severe scoliosis with or without kyphosis, and flattened irregular cervical vertebrae.

EXPRESSÃO TECIDUAL(Tecido-específico)
Glândula salivar
28.0 TPM
Esôfago - Mucosa
13.4 TPM
Rim - Córtex
13.3 TPM
Próstata
12.8 TPM
Skin Sun Exposed Lower leg
12.0 TPM
OUTRAS DOENÇAS (11)
spondyloepimetaphyseal dysplasia, Maroteaux typeneuronopathy, distal hereditary motor, autosomal dominant 8scapuloperoneal spinal muscular atrophy, autosomal dominantfamilial digital arthropathy-brachydactyly
HGNC:18083UniProt:Q9HBA0

Variantes genéticas (ClinVar)

264 variantes patogênicas registradas no ClinVar.

🧬 TRPV4: NM_021625.5(TRPV4):c.839G>A (p.Gly280Asp) ()
🧬 TRPV4: NM_021625.5(TRPV4):c.87G>C (p.Glu29Asp) ()
🧬 TRPV4: GRCh37/hg19 12q23.1-24.33(chr12:99532287-133777902)x3 ()
🧬 TRPV4: NM_021625.5(TRPV4):c.1963C>T (p.Pro655Ser) ()
🧬 TRPV4: NM_021625.5(TRPV4):c.2458+1G>C ()
Ver todas no ClinVar

Classificação de variantes (ClinVar)

Distribuição de 22 variantes classificadas pelo ClinVar.

8
12
2
Patogênica (36.4%)
VUS (54.5%)
Benigna (9.1%)
VARIANTES MAIS SIGNIFICATIVAS
TRPV4: NM_021625.5(TRPV4):c.1376T>G (p.Leu459Arg) [Conflicting classifications of pathogenicity]
TRPV4: NM_021625.5(TRPV4):c.1976C>T (p.Ser659Leu) [Conflicting classifications of pathogenicity]
TRPV4: NM_021625.5(TRPV4):c.704A>G (p.Tyr235Cys) [Conflicting classifications of pathogenicity]
TRPV4: NM_021625.5(TRPV4):c.2396_2412del (p.Pro799fs) [Pathogenic]
TRPV4: NM_021625.5(TRPV4):c.1805A>G (p.Tyr602Cys) [Pathogenic]

Vias biológicas (Reactome)

2 vias biológicas associadas aos genes desta condição.

Diagnóstico

Os sinais que médicos procuram e os exames que confirmam

Carregando...

Tratamento e manejo

Remédios, cuidados de apoio e o que precisa acompanhar

Carregando informações de tratamento...

Onde tratar no SUS

Hospitais de referência no Brasil e o protocolo oficial do SUS (PCDT)

🇧🇷 Atendimento SUS — Displasia espondiloepifisária, tipo Maroteaux

🗺️

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Dados de DATASUS/CNES, SBGM, ABNeuro e Ministério da Saúde. Sempre confirme a disponibilidade diretamente com o estabelecimento.

Pesquisa ativa

Ensaios clínicos abertos e novidades científicas recentes

Pesquisa e ensaios clínicos

Nenhum ensaio clínico registrado para esta condição.

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Divulgue para pacientes e familiares que acompanham esta doença.
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Publicações mais relevantes

🥉Melhor nível de evidência: Relato de caso
Timeline de publicações
0 papers (10 anos)

Publicações recentes

Ver todas no PubMed

Associações

Organizações que acompanham esta doença — pra ter apoio e orientação

Ainda não temos associações cadastradas para Displasia espondiloepifisária, tipo Maroteaux.

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Comunidades

Grupos ativos de quem convive com esta doença aqui no Raras

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Referências e fontes

Bases de dados externas citadas neste artigo

Publicações científicas

Artigos indexados no PubMed ligados a esta doença no grafo RarasNet — título, periódico e PMID direto da fonte, sem intermediação de IA.

  1. Spondyloepimetaphyseal dysplasia-Maroteaux type due to dominant TRPV4 mutation: expanding the phenotype with a case report.
    Skeletal radiology· 2023· PMID 35776137mais citado
  2. Novel KIF22 Variants Disrupt Mitosis in Human Chondrocytes and Expand SEMDJL2 Mechanisms.
    bioRxiv· 2026· PMID 41959455recente
  3. Dyggve-Melchior-Clausen syndrome in three siblings: a unique case series with dual diagnosis of Down syndrome and Hirschsprung disease.
    J Pediatr Endocrinol Metab· 2026· PMID 41549465recente
  4. Autosomal Dominant TRPV4-Related Disorders.
    · 1993· PMID 24830047recente
  5. Expanding the Clinical Phenotype Associated with the NIN Gene; Report of a Patient with Short Stature, Microcephaly and Hearing Loss.
    Arch Iran Med· 2025· PMID 40751525recente
  6. Beyond the Known: Expanding the Clinical and Genetic Spectrum of Rare RPL13-Related Spondyloepimetaphyseal Dysplasia.
    Int J Mol Sci· 2025· PMID 40725227recente

Bases de dados e fontes oficiais

Identificadores e referências canônicas usadas para montar este verbete.

  1. ORPHA:263482(Orphanet)
  2. OMIM OMIM:184095(OMIM)
  3. MONDO:0008473(MONDO)
  4. GARD:994(GARD (NIH))
  5. Variantes catalogadas(ClinVar)
  6. Busca completa no PubMed(PubMed)
  7. Q55781507(Wikidata)

Dados compilados pelo RarasNet a partir de fontes abertas (Orphanet, OMIM, MONDO, PubMed/EuropePMC, ClinicalTrials.gov, DATASUS, PCDT/MS). Este conteúdo é informativo e não substitui avaliação médica.

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Displasia espondiloepifisária, tipo Maroteaux
Compêndio · Raras BR

Displasia espondiloepifisária, tipo Maroteaux

ORPHA:263482 · MONDO:0008473
Prevalência
<1 / 1 000 000
Casos
10 casos conhecidos
Herança
Not applicable
CID-10
Q77.7 · Displasia espondiloepifisária
CID-11
Início
Infancy, Neonatal
Prevalência
0.0 (Worldwide)
MedGen
UMLS
C3159322
Testes
35 disponíveis
EuropePMC
Wikidata
Evidência
🥉 Relato de caso
DiscussaoAtiva

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