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Braquiolmia, forma recessiva
ORPHA:448242CID-10 · Q76.3CID-11 · LD24.5YDOENÇA RARA

A braquiolmia, tipo recessiva, é uma forma de braquiolmia, um grupo de doenças genéticas esqueléticas raras, caracterizadas por tronco curto, baixa estatura com platispondilia e escoliose. Opacidades da córnea e calcificação precoce da cartilagem costal são componentes sindrômicos raros. Pode ocorrer pubarca prematura.

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Introdução

O que você precisa saber de cara

📋

A braquiolmia, tipo recessiva, é uma forma de braquiolmia, um grupo de doenças genéticas esqueléticas raras, caracterizadas por tronco curto, baixa estatura com platispondilia e escoliose. Opacidades da córnea e calcificação precoce da cartilagem costal são componentes sindrômicos raros. Pode ocorrer pubarca prematura.

Publicações científicas
5 artigos
Último publicado: 2021 Sep 12

Escala de raridade

CLASSIFICAÇÃO ORPHANET · BRASIL 2024
<1 / 1 000 000
Ultra-rara
<1/50k
Muito rara
1/20k
Rara
1/10k
Pouco freq.
1/5k
Incomum
1/2k
Prevalência
0.0
Worldwide
Casos conhecidos
20
pacientes catalogados
Início
Childhood
🏥
SUS: Cobertura mínimaScore: 15%
CID-10: Q76.3
🇧🇷Dados SUS / DATASUS
PROCEDIMENTOS SIGTAP (5)
0202010503
Cariótipo — bandas G, Q ou Rgenetic_test
0202010600
Pesquisa de microdeleções/microduplicações por FISHlab_test
0202010694
Sequenciamento completo do exoma (WES)rehabilitation
0202010260
Dosagem de alfa-fetoproteína
0301070040
Atendimento em reabilitação — doenças raras
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Entender a doença

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Sinais e sintomas

O que aparece no corpo e com que frequência cada sintoma acontece

Partes do corpo afetadas

🦴
Ossos e articulações
16 sintomas
👁️
Olhos
2 sintomas
🧠
Neurológico
1 sintomas
🫘
Rins
1 sintomas

+ 11 sintomas em outras categorias

Características mais comuns

Opacificação do estroma corneano
Metáfises tibiais largas
Pescoço curto
Escoliose
Cifose
Pectus carinatum
31sintomas
Sem dados (31)

Os sintomas variam de pessoa para pessoa. Abaixo estão as 31 características clínicas mais associadas, ordenadas por frequência.

Opacificação do estroma corneanoOpacification of the corneal stroma
Metáfises tibiais largasBroad tibial metaphyses
Pescoço curtoShort neck
EscolioseScoliosis
CifoseKyphosis

Linha do tempo da pesquisa

Publicações por ano — veja quando o interesse científico cresceu
Anos de pesquisa5desde 2021
Total histórico5PubMed
Últimos 10 anos4publicações
Pico20192 papers
Linha do tempo
2021Hoje · 2026
Publicações por ano (últimos 10 anos)

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Genética e causas

O que está alterado no DNA e como passa nas famílias

Genes associados

1 gene identificado com associação a esta condição. Padrão de herança: Autosomal recessive.

PAPSS2Bifunctional 3'-phosphoadenosine 5'-phosphosulfate synthase 2Disease-causing germline mutation(s) (loss of function) inTolerante
FUNÇÃO

Bifunctional enzyme with both ATP sulfurylase and APS kinase activity, which mediates two steps in the sulfate activation pathway. The first step is the transfer of a sulfate group to ATP to yield adenosine 5'-phosphosulfate (APS), and the second step is the transfer of a phosphate group from ATP to APS yielding 3'-phosphoadenylylsulfate/PAPS, the activated sulfate donor used by sulfotransferases (PubMed:11773860, PubMed:19474428, PubMed:23824674, PubMed:25594860). In mammals, PAPS is the sole s

LOCALIZAÇÃO

VIAS BIOLÓGICAS (2)
Metabolism of ingested H2SeO4 and H2SeO3 into H2SeTransport and metabolism of PAPS
MECANISMO DE DOENÇA

Brachyolmia type 4 with mild epiphyseal and metaphyseal changes

A form of brachyolmia, a clinically and genetically heterogeneous skeletal dysplasia primarily affecting the spine and characterized by a short trunk, short stature, and platyspondyly. BCYM4 is an autosomal recessive form with mild epiphyseal and metaphyseal changes. Clinical features include short stature evidenced at birth, short and bowed lower limbs, mild brachydactyly, kyphoscoliosis, abnormal gait, enlarged knee joints. Some BCYM4 patients may manifest premature pubarche and hyperandrogenism associated with skeletal dysplasia and short stature.

EXPRESSÃO TECIDUAL(Ubíquo)
Glândula adrenal
195.5 TPM
Pulmão
157.9 TPM
Fibroblastos
97.3 TPM
Adipose Visceral Omentum
55.8 TPM
Ovário
49.1 TPM
OUTRAS DOENÇAS (2)
spondyloepimetaphyseal dysplasia, PAPSS2 typeautosomal recessive brachyolmia
HGNC:8604UniProt:O95340

Variantes genéticas (ClinVar)

75 variantes patogênicas registradas no ClinVar.

🧬 PAPSS2: GRCh38/hg38 10q23.31(chr10:87732891-88930708)x1 ()
🧬 PAPSS2: NM_001015880.2(PAPSS2):c.492T>A (p.Tyr164Ter) ()
🧬 PAPSS2: NM_001015880.2(PAPSS2):c.1417G>T (p.Glu473Ter) ()
🧬 PAPSS2: NM_001015880.2(PAPSS2):c.1056del (p.Thr353fs) ()
🧬 PAPSS2: NM_001015880.2(PAPSS2):c.1492-175A>G ()
Ver todas no ClinVar

Classificação de variantes (ClinVar)

Distribuição de 1 variantes classificadas pelo ClinVar.

1
Patogênica (100.0%)
VARIANTES MAIS SIGNIFICATIVAS
PAPSS2: NM_001015880.2(PAPSS2):c.1000C>T (p.Arg334Ter) [Pathogenic]

Vias biológicas (Reactome)

3 vias biológicas associadas aos genes desta condição.

Diagnóstico

Os sinais que médicos procuram e os exames que confirmam

Carregando...

Tratamento e manejo

Remédios, cuidados de apoio e o que precisa acompanhar

Carregando informações de tratamento...

Onde tratar no SUS

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Publicações mais relevantes

Timeline de publicações
4 papers (10 anos)
#1

A Rare Case of Brachyolmia with Amelogenesis Imperfecta Caused by a New Pathogenic Splicing Variant in LTBP3.

Genes2021 Sep 12

A Braquiolmia Autossômica Recessiva com Amelogênese Imperfeita é uma doença genética rara e distinta, caracterizada por displasia esquelética (como tronco curto e escoliose) e anomalias dentárias graves, incluindo amelogênese imperfeita. Causada por variantes no gene LTBP3, este artigo descreve um novo caso que expande o espectro clínico conhecido da doença, incluindo manifestações cardíacas (estenose aórtica, cardiomiopatia hipertrófica) e outras anomalias dentárias, o que é crucial para o diagnóstico e manejo abrangente em pacientes.

🇧🇷 traduzido
#2

Low DHEAS Concentration in a Girl Presenting with Short Stature and Premature Pubarche: A Novel PAPSS2 Gene Mutation.

Hormone research in paediatrics2019

Este artigo relata o caso de uma menina com baixa estatura e puberdade precoce, cuja causa foi identificada como uma nova mutação no gene PAPSS2, resultando em níveis muito baixos do hormônio DHEAS. Para médicos e pacientes, é crucial saber que a deficiência de PAPSS2 (associada à braquiolmia autossômica recessiva, que afeta o desenvolvimento ósseo) deve ser considerada em casos de baixa estatura desproporcional e sinais de hiperandrogenismo, *especialmente* quando há baixas concentrações de DHEAS, permitindo um diagnóstico genético preciso.

🇧🇷 traduzido
#3

PAPSS2-related brachyolmia: Clinical and radiological phenotype in 18 new cases.

American journal of medical genetics. Part A2019 Sep

A braquiolmia autossômica recessiva, associada a variantes no gene PAPSS2, é uma displasia esquelética caracterizada por baixa estatura desproporcional com tronco curto, frequentemente acompanhada de dor, rigidez e deformidades na coluna. Este estudo destaca que a condição pode ser subdiagnosticada na infância, pois a apresentação inicial pode ser apenas um encurtamento do fêmur fetal, com o fenótipo de tronco curto emergindo mais tarde. Assim, é crucial que médicos considerem esta braquiolmia no diagnóstico diferencial de fêmures curtos detectados no segundo trimestre da gestação.

🇧🇷 traduzido
#4

Autosomal recessive brachyolmia: early radiological findings.

Skeletal radiology2016 Nov

Este artigo descreve a evolução de uma forma genética de displasia óssea rara, a braquiolmia autossômica recessiva (AR-BO), causada por mutações no gene PAPSS2. Ele revela que, embora as alterações em crianças mais velhas sejam conhecidas, os sinais iniciais podem ser detectados já na gravidez (pernas arqueadas) e na infância (vértebras achatadas e ossos longos com formato de haltere). Com o tempo, o arqueamento das pernas e a forma dos ossos longos diminuem, mas o achatamento vertebral se acentua, sendo crucial para médicos reconhecerem estas manifestações precoces para um diagnóstico genético oportuno.

🇧🇷 traduzido

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Referências e fontes

Bases de dados externas citadas neste artigo

Publicações científicas

Artigos indexados no PubMed ligados a esta doença no grafo RarasNet — título, periódico e PMID direto da fonte, sem intermediação de IA.

  1. A Rare Case of Brachyolmia with Amelogenesis Imperfecta Caused by a New Pathogenic Splicing Variant in LTBP3.
    Genes· 2021· PMID 34573388mais citado
  2. Low DHEAS Concentration in a Girl Presenting with Short Stature and Premature Pubarche: A Novel PAPSS2 Gene Mutation.
    Hormone research in paediatrics· 2019· PMID 31461705mais citado
  3. PAPSS2-related brachyolmia: Clinical and radiological phenotype in 18 new cases.
    American journal of medical genetics. Part A· 2019· PMID 31313512mais citado
  4. Autosomal recessive brachyolmia: early radiological findings.
    Skeletal radiology· 2016· PMID 27544198mais citado
  5. PAPSS2 mutations cause autosomal recessive brachyolmia.
    J Med Genet· 2012· PMID 22791835recente

Bases de dados e fontes oficiais

Identificadores e referências canônicas usadas para montar este verbete.

  1. ORPHA:448242(Orphanet)
  2. MONDO:0018662(MONDO)
  3. GARD:13171(GARD (NIH))
  4. Variantes catalogadas(ClinVar)
  5. Busca completa no PubMed(PubMed)
  6. Q56014187(Wikidata)

Dados compilados pelo RarasNet a partir de fontes abertas (Orphanet, OMIM, MONDO, PubMed/EuropePMC, ClinicalTrials.gov, DATASUS, PCDT/MS). Este conteúdo é informativo e não substitui avaliação médica.

Conteúdo mantido por Agente Raras · Médicos e pesquisadores podem colaborar

Braquiolmia, forma recessiva
Compêndio · Raras BR

Braquiolmia, forma recessiva

ORPHA:448242 · MONDO:0018662
Prevalência
<1 / 1 000 000
Casos
20 casos conhecidos
Herança
Autosomal recessive
CID-10
Q76.3 · Escoliose congênita devida à malformação óssea congênita
CID-11
Início
Childhood
Prevalência
0.0 (Worldwide)
MedGen
UMLS
C4760908
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