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Síndrome de atrofia muscular espinhal-epilepsia mioclônica progressiva
ORPHA:2590CID-10 · G25.3OMIM 159950PCDT · SUSDOENÇA RARA

A Síndrome de Atrofia Muscular Espinhal e Epilepsia Mioclônica Progressiva é uma condição que se caracteriza por espasmos musculares involuntários de origem genética (hereditários) e um enfraquecimento progressivo dos músculos, começando pelas partes mais afastadas do corpo, como mãos e pés. Até o momento, foram registrados menos de 10 casos desta síndrome. O tratamento com clonazepam proporciona uma melhora completa e duradoura dos espasmos musculares.

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Introdução

O que você precisa saber de cara

📋

A Síndrome de Atrofia Muscular Espinhal e Epilepsia Mioclônica Progressiva é uma condição que se caracteriza por espasmos musculares involuntários de origem genética (hereditários) e um enfraquecimento progressivo dos músculos, começando pelas partes mais afastadas do corpo, como mãos e pés. Até o momento, foram registrados menos de 10 casos desta síndrome. O tratamento com clonazepam proporciona uma melhora completa e duradoura dos espasmos musculares.

Escala de raridade

CLASSIFICAÇÃO ORPHANET · BRASIL 2024
<1 / 1 000 000
Ultra-rara
<1/50k
Muito rara
1/20k
Rara
1/10k
Pouco freq.
1/5k
Incomum
1/2k
Prevalência
0.0
Worldwide
Casos conhecidos
10
pacientes catalogados
Início
Childhood
🏥
SUS: Cobertura completaScore: 70%
PCDT disponível3 medicamentos CEAFTriagem neonatal (Fase 5)CID-10: G25.3
🇧🇷Dados SUS / DATASUS
PROCEDIMENTOS SIGTAP (2)
0202010694
Sequenciamento completo do exoma (WES)genetic_test
0301070040
Atendimento em reabilitação — doenças rarasrehabilitation
Você se identifica com essa condição?
O Raras está aqui pra te apoiar — com ou sem diagnóstico

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Entender a doença

Do básico ao detalhe, leia no seu ritmo

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Sinais e sintomas

O que aparece no corpo e com que frequência cada sintoma acontece

Partes do corpo afetadas

🧠
Neurológico
13 sintomas
💪
Músculos
9 sintomas
🫁
Pulmão
3 sintomas
🫃
Digestivo
2 sintomas
👂
Ouvidos
2 sintomas
👁️
Olhos
1 sintomas

+ 17 sintomas em outras categorias

Características mais comuns

100%prev.
Convulsão
100%prev.
Distúrbio da marcha
Frequente (79-30%)
100%prev.
Fraqueza muscular proximal
Frequência: 6/6
100%prev.
Atrofia do músculo esquelético
Frequência: 6/6
90%prev.
Fraqueza muscular do membro inferior
Muito frequente (99-80%)
90%prev.
Mioclonias
Muito frequente (99-80%)
50sintomas
Muito frequente (10)
Frequente (13)
Ocasional (12)
Muito raro (6)
Sem dados (9)

Os sintomas variam de pessoa para pessoa. Abaixo estão as 50 características clínicas mais associadas, ordenadas por frequência.

ConvulsãoSeizure
Muito frequente100%
Distúrbio da marchaGait disturbance
Frequente (79-30%)100%
Fraqueza muscular proximalProximal muscle weakness
Frequência: 6/6100%
Atrofia do músculo esqueléticoSkeletal muscle atrophy
Frequência: 6/6100%
Fraqueza muscular do membro inferiorLower limb muscle weakness
Muito frequente (99-80%)90%

Linha do tempo da pesquisa

Publicações por ano — veja quando o interesse científico cresceu
Anos de pesquisa7
Últimos 10 anos2publicações
Pico20191 papers
Linha do tempo
20202019Hoje · 2026🧪 2018Primeiro ensaio clínico
Publicações por ano (últimos 10 anos)

Triagem neonatal (Teste do Pezinho)

👶
Teste: qPCR para deleção de SMN1 em sangue seco
Fase 5 do PNTNpending
Incidência no Brasil: 1:10.000

A triagem neonatal permite diagnóstico precoce e início imediato do tratamento.

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Genética e causas

O que está alterado no DNA e como passa nas famílias

Genes associados

1 gene identificado com associação a esta condição. Padrão de herança: Autosomal recessive.

ASAH1Acid ceramidaseDisease-causing germline mutation(s) inTolerante
FUNÇÃO

Lysosomal ceramidase that hydrolyzes sphingolipid ceramides into sphingosine and free fatty acids at acidic pH (PubMed:10610716, PubMed:11451951, PubMed:15655246, PubMed:26898341, PubMed:36752535, PubMed:7744740, PubMed:7852294). Ceramides, sphingosine, and its phosphorylated form sphingosine-1-phosphate are bioactive lipids that mediate cellular signaling pathways regulating several biological processes including cell proliferation, apoptosis and differentiation (PubMed:10610716). Has a higher

LOCALIZAÇÃO

LysosomeSecretedNucleusCytoplasm

VIAS BIOLÓGICAS (2)
Glycosphingolipid catabolismRegulation of MITF-M-dependent genes involved in lysosome biogenesis and autophagy
MECANISMO DE DOENÇA

Farber lipogranulomatosis

An autosomal recessive lysosomal storage disorder characterized by subcutaneous lipid-loaded nodules, excruciating pain in the joints and extremities, and marked accumulation of ceramide in lysosomes. Disease severity is variable. The most severe disease subtype is a rare neonatal form with death occurring before 1 year of age.

OUTRAS DOENÇAS (2)
spinal muscular atrophy-progressive myoclonic epilepsy syndromeFarber lipogranulomatosis
HGNC:735UniProt:Q13510

Medicamentos aprovados (FDA)

4 medicamentos encontrados nos registros da FDA americana.

💊 Zolgensma (ONASEMNOGENE ABEPARVOVEC-XIOI)
💊 ITVISMA (ONASEMNOGENE ABEPARVOVEC-BRVE)
💊 Spinraza (NUSINERSEN)
💊 EVRYSDI (RISDIPLAM)
Ver no DailyMed/FDA

Variantes genéticas (ClinVar)

257 variantes patogênicas registradas no ClinVar.

🧬 ASAH1: NM_177924.5(ASAH1):c.346_347dup (p.Met116fs) ()
🧬 ASAH1: NM_177924.5(ASAH1):c.3G>C (p.Met1Ile) ()
🧬 ASAH1: NM_177924.5(ASAH1):c.1A>G (p.Met1Val) ()
🧬 ASAH1: NM_177924.5(ASAH1):c.1072_1076del (p.Leu358fs) ()
🧬 ASAH1: NM_177924.5(ASAH1):c.457_457+4del ()
Ver todas no ClinVar

Classificação de variantes (ClinVar)

Distribuição de 58 variantes classificadas pelo ClinVar.

23
20
15
Patogênica (39.7%)
VUS (34.5%)
Benigna (25.9%)
VARIANTES MAIS SIGNIFICATIVAS
ASAH1: NM_177924.5(ASAH1):c.848_849delinsC (p.Leu283fs) [Likely pathogenic]
ASAH1: NM_177924.5(ASAH1):c.177C>A (p.Tyr59Ter) [Pathogenic]
ASAH1: NM_177924.5(ASAH1):c.185G>A (p.Trp62Ter) [Pathogenic]
ASAH1: NM_177924.5(ASAH1):c.1157G>A (p.Arg386Gln) [Likely pathogenic]
ASAH1: NM_177924.5(ASAH1):c.186G>A (p.Trp62Ter) [Pathogenic/Likely pathogenic]

Diagnóstico

Os sinais que médicos procuram e os exames que confirmam

Carregando...

Tratamento e manejo

Remédios, cuidados de apoio e o que precisa acompanhar

Pipeline de tratamentos
Pipeline regulatório — de medicamentos já aprovados a drogas em pesquisa exploratória.
·Pré-clínico1
Medicamentos catalogadosEnsaios clínicos· 0 medicamentos · 1 ensaio
Carregando informações de tratamento...

Onde tratar no SUS

Hospitais de referência no Brasil e o protocolo oficial do SUS (PCDT)

🇧🇷 Atendimento SUS — Síndrome de atrofia muscular espinhal-epilepsia mioclônica progressiva

🗺️

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Dados de DATASUS/CNES, SBGM, ABNeuro e Ministério da Saúde. Sempre confirme a disponibilidade diretamente com o estabelecimento.

Pesquisa ativa

Ensaios clínicos abertos e novidades científicas recentes

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Outros ensaios clínicos

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Associações

Organizações que acompanham esta doença — pra ter apoio e orientação

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Comunidades

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Referências e fontes

Bases de dados externas citadas neste artigo

Publicações científicas

Artigos indexados no PubMed ligados a esta doença no grafo RarasNet — título, periódico e PMID direto da fonte, sem intermediação de IA.

  1. Five patients with spinal muscular atrophy-progressive myoclonic epilepsy (SMA-PME): a novel pathogenic variant, treatment and review of the literature.
    Neuromuscul Disord· 2022· PMID 36309462recente
  2. [Pathogenic gene variants and clinical phenotype features of 26 children with progressive myoclonic epilepsy].
    Zhonghua Er Ke Za Zhi· 2019· PMID 31216804recente

Bases de dados e fontes oficiais

Identificadores e referências canônicas usadas para montar este verbete.

  1. ORPHA:2590(Orphanet)
  2. OMIM OMIM:159950(OMIM)
  3. MONDO:0008045(MONDO)
  4. Atrofia Muscular Espinhal — AME(PCDT · Ministério da Saúde)
  5. GARD:3875(GARD (NIH))
  6. Variantes catalogadas(ClinVar)
  7. Busca completa no PubMed(PubMed)
  8. Q7577468(Wikidata)

Dados compilados pelo RarasNet a partir de fontes abertas (Orphanet, OMIM, MONDO, PubMed/EuropePMC, ClinicalTrials.gov, DATASUS, PCDT/MS). Este conteúdo é informativo e não substitui avaliação médica.

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Compêndio · Raras BR

Síndrome de atrofia muscular espinhal-epilepsia mioclônica progressiva

ORPHA:2590 · MONDO:0008045
🇧🇷 Brasil SUS
Triagem
qPCR para deleção de SMN1 em sangue seco
PNTN
Fase 5
Incidência BR
1:10.000
CEAF
1ANusinersenaRisdiplamOnasemnogene abeparvovec
Geral
Prevalência
<1 / 1 000 000
Casos
10 casos conhecidos
Herança
Autosomal recessive
CID-10
G25.3 · Mioclonia
Início
Childhood
Prevalência
0.0 (Worldwide)
MedGen
UMLS
C1834569
Repurposing
14 candidatos
aminohydroxybutyric-acidcarbonic anhydrase inhibitor
diclofenamidesuccinimide antiepileptic
ethosuximideglutamate receptor antagonist
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