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Ataxia episódica tipo 5
ORPHA:211067CID-10 · G11.8CID-11 · 8A03.14OMIM 613855DOENÇA RARA

A ataxia episódica tipo 5 (AE5) é uma forma extremamente rara de ataxia episódica hereditária, caracterizada por episódios recorrentes de vertigem e ataxia que duram várias horas.

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Introdução

O que você precisa saber de cara

📋

A ataxia episódica tipo 5 (AE5) é uma forma extremamente rara de ataxia episódica hereditária, caracterizada por episódios recorrentes de vertigem e ataxia que duram várias horas.

Pesquisas ativas
1 ensaio
3 total registrados no ClinicalTrials.gov
Publicações científicas
39.941 artigos
Último publicado: 2026 Apr 17

Escala de raridade

CLASSIFICAÇÃO ORPHANET · BRASIL 2024
<1 / 1 000 000
Ultra-rara
<1/50k
Muito rara
1/20k
Rara
1/10k
Pouco freq.
1/5k
Incomum
1/2k
Prevalência
0.0
Worldwide
Casos conhecidos
7
pacientes catalogados
Início
All ages
🏥
SUS: Cobertura mínimaScore: 15%
CID-10: G11.8
🇧🇷Dados SUS / DATASUS
PROCEDIMENTOS SIGTAP (2)
0202010694
Sequenciamento completo do exoma (WES)genetic_test
0301070040
Atendimento em reabilitação — doenças rarasrehabilitation
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Entender a doença

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Sinais e sintomas

O que aparece no corpo e com que frequência cada sintoma acontece

Partes do corpo afetadas

🧠
Neurológico
8 sintomas
👁️
Olhos
1 sintomas
💪
Músculos
1 sintomas

+ 8 sintomas em outras categorias

Características mais comuns

57%prev.
Início juvenil
Frequência: 4/7
43%prev.
Anomalia do desenvolvimento do giro frontal inferior
Frequência: 3/7
33%prev.
Disartria
Frequente (79-30%)
33%prev.
Instabilidade postural
Frequente (79-30%)
33%prev.
Crise tônico-clônica bilateral
Frequência: 3/9
22%prev.
Vertigem
Frequente (79-30%)
18sintomas
Frequente (5)
Ocasional (10)
Sem dados (3)

Os sintomas variam de pessoa para pessoa. Abaixo estão as 18 características clínicas mais associadas, ordenadas por frequência.

Início juvenilJuvenile onset
Frequência: 4/757%
Anomalia do desenvolvimento do giro frontal inferiorHP:0011462
Frequência: 3/743%
DisartriaDysarthria
Frequente (79-30%)33%
Instabilidade posturalPostural instability
Frequente (79-30%)33%
Crise tônico-clônica bilateralBilateral tonic-clonic seizure
Frequência: 3/933%

Linha do tempo da pesquisa

Publicações por ano — veja quando o interesse científico cresceu
Anos de pesquisa12
Total histórico39.941PubMed
Últimos 10 anos39publicações
Pico20215 papers
Linha do tempo
20202014Hoje · 2026🧪 2010Primeiro ensaio clínico📈 2021Ano de pico
Publicações por ano (últimos 10 anos)

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Genética e causas

O que está alterado no DNA e como passa nas famílias

Genes associados

1 gene identificado com associação a esta condição. Padrão de herança: Autosomal dominant.

CACNB4Voltage-dependent L-type calcium channel subunit beta-4Disease-causing germline mutation(s) inTolerante
FUNÇÃO

The beta subunit of voltage-dependent calcium channels contributes to the function of the calcium channel by increasing peak calcium current, shifting the voltage dependencies of activation and inactivation, modulating G protein inhibition and controlling the alpha-1 subunit membrane targeting

LOCALIZAÇÃO

VIAS BIOLÓGICAS (1)
Presynaptic depolarization and calcium channel opening
MECANISMO DE DOENÇA

Epilepsy, idiopathic generalized 9

A disorder characterized by recurring generalized seizures in the absence of detectable brain lesions and/or metabolic abnormalities. Generalized seizures arise diffusely and simultaneously from both hemispheres of the brain.

OUTRAS DOENÇAS (3)
episodic ataxia type 5juvenile myoclonic epilepsyepilepsy, idiopathic generalized, susceptibility to, 9
HGNC:1404UniProt:O00305

Variantes genéticas (ClinVar)

40 variantes patogênicas registradas no ClinVar.

🧬 CACNB4: NM_000726.5(CACNB4):c.241G>A (p.Ala81Thr) ()
🧬 CACNB4: GRCh37/hg19 2q22.3-23.3(chr2:148406827-152954124)x1 ()
🧬 CACNB4: NC_000002.11:g.(?_152466303)_(152955525_?)del ()
🧬 CACNB4: GRCh37/hg19 2p25.3-q37.3(chr2:1-243199373) ()
🧬 CACNB4: GRCh37/hg19 2q23.3(chr2:150606201-153038451) ()
Ver todas no ClinVar

Classificação de variantes (ClinVar)

Distribuição de 133 variantes classificadas pelo ClinVar.

120
13
VUS (90.2%)
Benigna (9.8%)
VARIANTES MAIS SIGNIFICATIVAS
CACNB4: NM_000726.5(CACNB4):c.164A>G (p.Tyr55Cys) [Uncertain significance]
CACNB4: NM_000726.5(CACNB4):c.1517G>A (p.Arg506Gln) [Uncertain significance]
CACNB4: NM_000726.5(CACNB4):c.1535A>G (p.Tyr512Cys) [Uncertain significance]
CACNB4: NM_000726.5(CACNB4):c.*1441C>T [Uncertain significance]
CACNB4: NM_000726.5(CACNB4):c.*1466T>G [Uncertain significance]

Vias biológicas (Reactome)

2 vias biológicas associadas aos genes desta condição.

Diagnóstico

Os sinais que médicos procuram e os exames que confirmam

Carregando...

Tratamento e manejo

Remédios, cuidados de apoio e o que precisa acompanhar

Pipeline de tratamentos
Pipeline regulatório — de medicamentos já aprovados a drogas em pesquisa exploratória.
·Pré-clínico1
Medicamentos catalogadosEnsaios clínicos· 0 medicamentos · 1 ensaio
Carregando informações de tratamento...

Onde tratar no SUS

Hospitais de referência no Brasil e o protocolo oficial do SUS (PCDT)

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Publicações mais relevantes

Timeline de publicações
356 papers (10 anos)

Mostrando amostra de 39 publicações de um total de 356

#1

Dissociable effects of medication on visual-vestibular brain excitability by visual motion stimuli in episodic ataxia type 2.

Brain communications2025

Este estudo revelou que pacientes com Ataxia Episódica Tipo 2 (EA2) apresentam uma excitabilidade cerebral anormal, com menor atividade em áreas visuais e *maior ativação* em regiões cerebrais que processam o equilíbrio e movimento. A descoberta mais importante para pacientes e médicos é que essa excitabilidade anormal, especialmente nas áreas vestibulares, foi *quase inexistente em pacientes sob medicação* (como 4-aminopiridina ou acetazolamida). Isso sugere que os tratamentos não só controlam os sintomas, mas também podem normalizar a atividade cerebral subjacente à EA2.

🇧🇷 traduzido
#2

CACNA1A haploinsufficiency leads to reduced synaptic function and increased intrinsic excitability.

Brain : a journal of neurology2025 Apr 03

Este estudo sobre a Ataxia Episódica Tipo 5 (causada por deficiência do gene CACNA1A) revela que as células cerebrais afetadas apresentam disfunção sináptica e uma excitabilidade intrínseca aumentada. Essa maior excitabilidade é mediada por uma função reduzida dos canais de potássio, e o modelo experimental mostrou que o medicamento 4-aminopiridina (usado para Ataxia Episódica Tipo 2) mitigou parcialmente os sintomas. Além disso, a modulação de outros canais de potássio específicos reverteu o fenótipo, indicando novas vias promissoras para o desenvolvimento de tratamentos que visem restaurar o equilíbrio da atividade neuronal.

🇧🇷 traduzido
#3

Best Oculomotor Endpoints for Clinical Trials in Hereditary Ataxias: A Systematic Review and Consensus by the Ataxia Global Initiative Working Group on Digital‑Motor Biomarkers.

Cerebellum (London, England)2025 Aug 13

Este artigo é crucial para pacientes e médicos com ataxias cerebelares hereditárias (HCA), pois ressalta que déficits nos movimentos oculares são comuns e sua medição quantitativa é vital para monitorar a gravidade e progressão da doença. Um grupo de especialistas revisou sistematicamente dados para identificar os indicadores oculomotores/vestibulares mais promissores para ensaios clínicos futuros, visando padronizar a avaliação em várias HCAs, como SCAs e ataxia episódica tipo 2, e assim acelerar o desenvolvimento de novos tratamentos. Embora esses métodos ofereçam uma oportunidade única para acompanhar o impacto de intervenções, ainda é necessária validação adicional e mais estudos em algumas ataxias para garantir desfechos confiáveis.

🇧🇷 traduzido
#4

Spinocerebellar Ataxia Type 27B can be Suspected Based on Clinical Phenotype: The Massachusetts General Hospital Ataxia Center Experience.

Cerebellum (London, England)2025 Jul 18

A Ataxia Espinocerebelar tipo 27B (SCA27B) é uma ataxia cerebelar de início adulto, lentamente progressiva, frequentemente caracterizada por nistagmo vertical descendente (DBN) e piora episódica dos sintomas. Este estudo demonstra que a SCA27B pode ser suspeitada com alta confiabilidade (até 90% dos casos, especialmente se os sintomas surgirem após os 45 anos) com base no quadro clínico, permitindo o diagnóstico genético (expansão no gene FGF14) e um tratamento eficaz com 4-aminopiridina em 71% dos pacientes.

🇧🇷 traduzido
#5

Clinical characteristics of patients with dizziness/vertigo showing a dissociation between caloric and video head impulse test results.

Ear, nose, &amp; throat journal2025 May

Este estudo investigou pacientes com tontura ou vertigem que apresentaram resultados diferentes entre o teste calórico e o vHIT (video head impulse test), uma dissociação que não é incomum. A maioria dos casos (84,6%) mostrou um teste calórico positivo com vHIT negativo, indicando principalmente lesões vestibulares periféricas (problemas no ouvido interno). Um padrão menos frequente (15,4%) foi teste calórico negativo com vHIT positivo, o que pode sugerir tanto lesões periféricas quanto centrais (no cérebro), sendo crucial para médicos a distinção para um diagnóstico preciso e manejo adequado.

🇧🇷 traduzido

Publicações recentes

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📚 EuropePMC303 artigos no totalmostrando 39

2025

Dissociable effects of medication on visual-vestibular brain excitability by visual motion stimuli in episodic ataxia type 2.

Brain communications
2025

Best Oculomotor Endpoints for Clinical Trials in Hereditary Ataxias: A Systematic Review and Consensus by the Ataxia Global Initiative Working Group on Digital‑Motor Biomarkers.

Cerebellum (London, England)
2025

Spinocerebellar Ataxia Type 27B can be Suspected Based on Clinical Phenotype: The Massachusetts General Hospital Ataxia Center Experience.

Cerebellum (London, England)
2024

Intellectual Disability in Episodic Ataxia Type 2: Beyond Paroxysmal Vertigo and Ataxia.

Journal of clinical neurology (Seoul, Korea)
2025

CACNA1A haploinsufficiency leads to reduced synaptic function and increased intrinsic excitability.

Brain : a journal of neurology
2024

Intrafamilial neurological phenotypic variability due to either biallelic or monoallelic pathogenic variants in CACNA1A.

Frontiers in neurology
2024

Developing a pathway to clinical trials for CACNA1A-related epilepsies: A patient organization perspective.

Therapeutic advances in rare disease
2023

An activator of voltage-gated K+ channels Kv1.1 as a therapeutic candidate for episodic ataxia type 1.

Proceedings of the National Academy of Sciences of the United States of America
2023

[Episodic ataxia type 2: a clinical, genetic and radiological study of 10 patients].

Revista de neurologia
2023

Mutation in glutamate transporter homologue GltTk provides insights into pathologic mechanism of episodic ataxia 6.

Nature communications
2023

The intramembrane COOH-terminal domain of PRRT2 regulates voltage-dependent Na+ channels.

The Journal of biological chemistry
2023

Three-dimensional-mapping-guided permanent conduction system pacing in paediatric patients with congenitally corrected transposition of the great arteries.

Europace : European pacing, arrhythmias, and cardiac electrophysiology : journal of the working groups on cardiac pacing, arrhythmias, and cardiac cellular electrophysiology of the European Society of Cardiology
2024

Quantitative Oculomotor Assessment in Hereditary Ataxia: Discriminatory Power, Correlation with Severity Measures, and Recommended Parameters for Specific Genotypes.

Cerebellum (London, England)
2025

Clinical characteristics of patients with dizziness/vertigo showing a dissociation between caloric and video head impulse test results.

Ear, nose, &amp; throat journal
2022

Case Report: A Novel CACNA1A Mutation Caused Flunarizine-Responsive Type 2 Episodic Ataxia and Hemiplegic Migraine With Abnormal MRI of Cerebral White Matter.

Frontiers in neurology
2022

Ataxia-linked SLC1A3 mutations alter EAAT1 chloride channel activity and glial regulation of CNS function.

The Journal of clinical investigation
2021

[Diversity of CACNA1A-related disorders].

Zhurnal nevrologii i psikhiatrii imeni S.S. Korsakova
2022

Electrophysiological Studies Support Utility of Positive Modulators of SK Channels for the Treatment of Spinocerebellar Ataxia Type 2.

Cerebellum (London, England)
2022

Further delineation of phenotypic spectrum of SCN2A-related disorder.

American journal of medical genetics. Part A
2022

Vestibular impairments in episodic ataxia type 2.

Journal of neurology
2021

Fampridine and Acetazolamide in EA2 and Related Familial EA: A Prospective Randomized Placebo-Controlled Trial.

Neurology. Clinical practice
2021

CACNA1A-associated epilepsy: Electroclinical findings and treatment response on seizures in 18 patients.

European journal of paediatric neurology : EJPN : official journal of the European Paediatric Neurology Society
2021

The electrophysiological footprint of CACNA1A disorders.

Journal of neurology
2021

Gabapentin Relieves Vertigo of Periodic Vestibulocerebellar Ataxia: 3 Cases and Possible Mechanism.

Movement disorders : official journal of the Movement Disorder Society
2020

Comprehensive Exonic Sequencing of Known Ataxia Genes in Episodic Ataxia.

Biomedicines
2019

Clinical manifestations of episodic ataxia type 5.

Neurology. Clinical practice
2020

Phenotypic Characterization of Larval Zebrafish (Danio rerio) with Partial Knockdown of the cacna1a Gene.

Molecular neurobiology
2019

What Is Behind Cerebellar Vertigo and Dizziness?

Cerebellum (London, England)
2019

Aminopyridines and Acetyl-DL-leucine: New Therapies in Cerebellar Disorders.

Current neuropharmacology
2018

New CACNA1A deletions are associated to migraine phenotypes.

The journal of headache and pain
2018

Paroxysmal motor disorders: expanding phenotypes lead to coalescing genotypes.

Annals of clinical and translational neurology
2017

Episodic Ataxia Type 1 (K-channelopathy) Manifesting as Paroxysmal Nonkinesogenic Dyskinesia: Expanding the Phenotype.

Movement disorders clinical practice
2017

Case report of novel CACNA1A gene mutation causing episodic ataxia type 2.

SAGE open medical case reports
2017

Aminopyridines for the treatment of neurologic disorders.

Neurology. Clinical practice
2016

Dominant KCNA2 mutation causes episodic ataxia and pharmacoresponsive epilepsy.

Neurology
2016

Dominant-negative mutation p.Arg324Thr in KCNA1 impairs Kv1.1 channel function in episodic ataxia.

Movement disorders : official journal of the Movement Disorder Society
2016

Biallelic CACNA1A mutations cause early onset epileptic encephalopathy with progressive cerebral, cerebellar, and optic nerve atrophy.

American journal of medical genetics. Part A
2016

[Episodic ataxia type 2 manifests as epileptiform electroencephalographic activity with no epileptic attacks in two family members].

Rinsho shinkeigaku = Clinical neurology
2014

Novel phenotype associated with a mutation in the KCNA1(Kv1.1) gene.

Frontiers in physiology
Ver todos os 303 no EuropePMC

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Referências e fontes

Bases de dados externas citadas neste artigo

Publicações científicas

Artigos indexados no PubMed ligados a esta doença no grafo RarasNet — título, periódico e PMID direto da fonte, sem intermediação de IA.

  1. Dissociable effects of medication on visual-vestibular brain excitability by visual motion stimuli in episodic ataxia type 2.
    Brain communications· 2025· PMID 41169271mais citado
  2. CACNA1A haploinsufficiency leads to reduced synaptic function and increased intrinsic excitability.
    Brain : a journal of neurology· 2025· PMID 39460936mais citado
  3. Best Oculomotor Endpoints for Clinical Trials in Hereditary Ataxias: A Systematic Review and Consensus by the Ataxia Global Initiative Working Group on Digital&#x2011;Motor Biomarkers.
    Cerebellum (London, England)· 2025· PMID 40801974mais citado
  4. Spinocerebellar Ataxia Type 27B can be Suspected Based on Clinical Phenotype: The Massachusetts General Hospital Ataxia Center Experience.
    Cerebellum (London, England)· 2025· PMID 40679574mais citado
  5. Clinical characteristics of patients with dizziness/vertigo showing a dissociation between caloric and video head impulse test results.
    Ear, nose, &amp; throat journal· 2025· PMID 35817592mais citado
  6. Sense of agency strengthens memory for self-caused spatial information.
    iScience· 2026· PMID 41993693recente
  7. Reactivation during sleep segregates the neural representations of episodic memories.
    bioRxiv· 2026· PMID 41993531recente
  8. Dissecting medial temporal lobe from diencephalic sub-volumes: The amnesia dichotomy revisited.
    Imaging Neurosci (Camb)· 2026· PMID 41993142recente
  9. A functional MRI and magnetoencephalography study of the cognitive modulatory effect of transcranial direct current stimulation in early Alzheimer's disease.
    Front Hum Neurosci· 2026· PMID 41993066recente
  10. Experiences of Migraine and Erenumab Treatment in Japan: Qualitative Interviews with Clinical Trial Participants.
    Patient· 2026· PMID 41991782recente

Bases de dados e fontes oficiais

Identificadores e referências canônicas usadas para montar este verbete.

  1. ORPHA:211067(Orphanet)
  2. OMIM OMIM:613855(OMIM)
  3. MONDO:0013464(MONDO)
  4. GARD:17113(GARD (NIH))
  5. Variantes catalogadas(ClinVar)
  6. Busca completa no PubMed(PubMed)
  7. Q21097871(Wikidata)

Dados compilados pelo RarasNet a partir de fontes abertas (Orphanet, OMIM, MONDO, PubMed/EuropePMC, ClinicalTrials.gov, DATASUS, PCDT/MS). Este conteúdo é informativo e não substitui avaliação médica.

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Compêndio · Raras BR

Ataxia episódica tipo 5

ORPHA:211067 · MONDO:0013464
Prevalência
<1 / 1 000 000
Casos
7 casos conhecidos
Herança
Autosomal dominant
CID-10
G11.8 · Outras ataxias hereditárias
CID-11
Ensaios
1 ativos
Início
All ages
Prevalência
0.0 (Worldwide)
MedGen
UMLS
C1866039
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