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Síndrome de miopatia microtubular-anomalias genitais ligada ao X
ORPHA:456328CID-10 · Q99.8OMIM 300219DOENÇA RARA

A síndrome da miopatia miotubular ligada ao cromossomo X e genitália anormal é uma condição genética rara. Ela é causada por uma alteração no cromossomo X, onde falta um pedaço de sua parte longa. A síndrome se caracteriza por uma combinação de problemas musculares (a miopatia miotubular ligada ao X) e uma alteração no desenvolvimento sexual em pessoas que geneticamente são meninos (possuem cromossomos XY). Os pacientes nascem com uma doença muscular grave desde o nascimento e apresentam alterações na genitália masculina.

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Introdução

O que você precisa saber de cara

📋

A síndrome da miopatia miotubular ligada ao cromossomo X e genitália anormal é uma condição genética rara. Ela é causada por uma alteração no cromossomo X, onde falta um pedaço de sua parte longa. A síndrome se caracteriza por uma combinação de problemas musculares (a miopatia miotubular ligada ao X) e uma alteração no desenvolvimento sexual em pessoas que geneticamente são meninos (possuem cromossomos XY). Os pacientes nascem com uma doença muscular grave desde o nascimento e apresentam alterações na genitália masculina.

Escala de raridade

CLASSIFICAÇÃO ORPHANET · BRASIL 2024
<1 / 1 000 000
Ultra-rara
<1/50k
Muito rara
1/20k
Rara
1/10k
Pouco freq.
1/5k
Incomum
1/2k
Prevalência
0.0
Worldwide
Casos conhecidos
4
pacientes catalogados
Início
Antenatal
+ neonatal
🏥
SUS: Cobertura mínimaScore: 35%
Centros em: RJ, PR, SC, RS, ES +10CID-10: Q99.8
🇧🇷Dados SUS / DATASUS
PROCEDIMENTOS SIGTAP (5)
0202010503
Cariótipo — bandas G, Q ou Rgenetic_test
0202010600
Pesquisa de microdeleções/microduplicações por FISHlab_test
0202010694
Sequenciamento completo do exoma (WES)rehabilitation
0202010260
Dosagem de alfa-fetoproteína
0301070040
Atendimento em reabilitação — doenças raras
Você se identifica com essa condição?
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Entender a doença

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Sinais e sintomas

O que aparece no corpo e com que frequência cada sintoma acontece

Partes do corpo afetadas

🦴
Ossos e articulações
3 sintomas
😀
Face
2 sintomas
🧠
Neurológico
2 sintomas
🫁
Pulmão
2 sintomas
💪
Músculos
2 sintomas
📏
Crescimento
1 sintomas

+ 19 sintomas em outras categorias

Características mais comuns

100%prev.
Hipotonia generalizada
Muito frequente (99-80%)
100%prev.
Polidrâmnio
Frequente (79-30%)
100%prev.
Hipotonia
Frequência: 2/2
100%prev.
Hipospadia
Frequência: 2/2
100%prev.
Fibras musculares esqueléticas com núcleo central
Frequência: 2/2
100%prev.
Morte neonatal
Frequência: 2/2
31sintomas
Muito frequente (9)
Frequente (21)
Sem dados (1)

Os sintomas variam de pessoa para pessoa. Abaixo estão as 31 características clínicas mais associadas, ordenadas por frequência.

Hipotonia generalizadaGeneralized hypotonia
Muito frequente (99-80%)100%
PolidrâmnioPolyhydramnios
Frequente (79-30%)100%
HipotoniaHypotonia
Frequência: 2/2100%
HipospadiaHypospadias
Frequência: 2/2100%
Fibras musculares esqueléticas com núcleo centralCentrally nucleated skeletal muscle fibers
Frequência: 2/2100%

Linha do tempo da pesquisa

Publicações por ano — veja quando o interesse científico cresceu
Anos de pesquisa24desde 2002
Últimos 10 anos1publicações
Pico20021 papers
Linha do tempo
201020202002Hoje · 2026
Publicações por ano (últimos 10 anos)

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Genética e causas

O que está alterado no DNA e como passa nas famílias

Genes associados

2 genes identificados com associação a esta condição. Padrão de herança: Unknown.

MTM1MyotubularinRole in the phenotype ofAltamente restrito
FUNÇÃO

Lipid phosphatase which dephosphorylates phosphatidylinositol 3-monophosphate (PI3P) and phosphatidylinositol 3,5-bisphosphate (PI(3,5)P2) (PubMed:10900271, PubMed:11001925, PubMed:12646134, PubMed:14722070). Has also been shown to dephosphorylate phosphotyrosine- and phosphoserine-containing peptides (PubMed:9537414). Negatively regulates EGFR degradation through regulation of EGFR trafficking from the late endosome to the lysosome (PubMed:14722070). Plays a role in vacuolar formation and morph

LOCALIZAÇÃO

CytoplasmCell membraneCell projection, filopodiumCell projection, ruffleLate endosomeCytoplasm, myofibril, sarcomere

VIAS BIOLÓGICAS (3)
Synthesis of PIPs at the plasma membraneSynthesis of PIPs at the early endosome membraneSynthesis of PIPs at the late endosome membrane
MECANISMO DE DOENÇA

Myopathy, centronuclear, X-linked

A congenital muscle disorder characterized by progressive muscular weakness and wasting involving mainly limb girdle, trunk, and neck muscles. It may also affect distal muscles. Weakness may be present during childhood or adolescence or may not become evident until the third decade of life. Ptosis is a frequent clinical feature. The most prominent histopathologic features include high frequency of centrally located nuclei in muscle fibers not secondary to regeneration, radial arrangement of sarcoplasmic strands around the central nuclei, and predominance and hypotrophy of type 1 fibers.

EXPRESSÃO TECIDUAL(Ubíquo)
Testículo
18.1 TPM
Nervo tibial
17.3 TPM
Ovário
17.1 TPM
Baço
14.4 TPM
Glândula adrenal
14.4 TPM
OUTRAS DOENÇAS (3)
X-linked myotubular myopathycentronuclear myopathyX-linked myotubular myopathy-abnormal genitalia syndrome
HGNC:7448UniProt:Q13496
MAMLD1Mastermind-like domain-containing protein 1Role in the phenotype ofAltamente restrito
FUNÇÃO

Transactivates the HES3 promoter independently of NOTCH proteins. HES3 is a non-canonical NOTCH target gene which lacks binding sites for RBPJ

LOCALIZAÇÃO

Nucleus

VIAS BIOLÓGICAS (10)
NOTCH1 Intracellular Domain Regulates TranscriptionPre-NOTCH Transcription and TranslationNOTCH4 Intracellular Domain Regulates TranscriptionNOTCH3 Intracellular Domain Regulates TranscriptionRegulation of gene expression in late stage (branching morphogenesis) pancreatic bud precursor cells
MECANISMO DE DOENÇA

Hypospadias 2, X-linked

A common malformation in which the urethra opens on the ventral side of the penis, due to developmental arrest of urethral fusion. The opening can be located glandular, penile, or even more posterior in the scrotum or perineum. Hypospadias is a feature of several syndromic disorders, including the androgen insensitivity syndrome and Opitz syndrome.

EXPRESSÃO TECIDUAL(Ubíquo)
Testículo
36.4 TPM
Ovário
33.9 TPM
Nervo tibial
24.9 TPM
Cervix Endocervix
17.0 TPM
Fallopian Tube
16.5 TPM
OUTRAS DOENÇAS (3)
hypospadias 2, X-linkedX-linked myotubular myopathy-abnormal genitalia syndromeposterior hypospadias
HGNC:2568UniProt:Q13495

Variantes genéticas (ClinVar)

713 variantes patogênicas registradas no ClinVar.

🧬 MAMLD1: GRCh38/hg38 Xq26.3-28(chrX:137491159-155700385)x2 ()
🧬 MAMLD1: NM_005491.5(MAMLD1):c.373del (p.Ala125fs) ()
🧬 MAMLD1: GRCh37/hg19 Xq23-28(chrX:113417246-155233731)x1 ()
🧬 MAMLD1: GRCh37/hg19 Xq27.3-28(chrX:145548062-155233731)x1 ()
🧬 MAMLD1: GRCh37/hg19 Xq28(chrX:149348005-150139922)x0 ()
Ver todas no ClinVar

Diagnóstico

Os sinais que médicos procuram e os exames que confirmam

Carregando...

Tratamento e manejo

Remédios, cuidados de apoio e o que precisa acompanhar

Carregando informações de tratamento...

Onde tratar no SUS

Hospitais de referência no Brasil e o protocolo oficial do SUS (PCDT)

🇧🇷 Atendimento SUS — Síndrome de miopatia microtubular-anomalias genitais ligada ao X

Centros de Referência SUS

24 centros habilitados pelo SUS para Síndrome de miopatia microtubular-anomalias genitais ligada ao X

Centros para Síndrome de miopatia microtubular-anomalias genitais ligada ao X

Detalhes dos centros

Hospital Universitário Prof. Edgard Santos (HUPES)

R. Dr. Augusto Viana, s/n - Canela, Salvador - BA, 40110-060 · CNES 0003808

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do Metabolismo

Hospital Infantil Albert Sabin

R. Tertuliano Sales, 544 - Vila União, Fortaleza - CE, 60410-794 · CNES 2407876

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasDeficiência Intelectual

Hospital de Apoio de Brasília (HAB)

AENW 3 Lote A Setor Noroeste - Plano Piloto, Brasília - DF, 70684-831 · CNES 0010456

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do MetabolismoDeficiência Intelectual

Hospital Estadual Infantil e Maternidade Alzir Bernardino Alves (HIABA)

Av. Min. Salgado Filho, 918 - Soteco, Vila Velha - ES, 29106-010 · CNES 6631207

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do MetabolismoDeficiência Intelectual

Hospital das Clínicas da UFG

Rua 235 QD. 68 Lote Área, Nº 285, s/nº - Setor Leste Universitário, Goiânia - GO, 74605-050 · CNES 2338424

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do Metabolismo

Hospital Universitário da UFJF

R. Catulo Breviglieri, Bairro - s/n - Santa Catarina, Juiz de Fora - MG, 36036-110 · CNES 2297442

Atenção Especializada

Rota
Anomalias Congênitas

Hospital das Clínicas da UFMG

Av. Prof. Alfredo Balena, 110 - Santa Efigênia, Belo Horizonte - MG, 30130-100 · CNES 2280167

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do MetabolismoDeficiência Intelectual

Hospital Universitário Julio Müller (HUJM)

R. Luis Philippe Pereira Leite, s/n - Alvorada, Cuiabá - MT, 78048-902 · CNES 2726092

Atenção Especializada

Rota
Anomalias Congênitas

Hospital Universitário João de Barros Barreto

R. dos Mundurucus, 4487 - Guamá, Belém - PA, 66073-000 · CNES 2337878

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do MetabolismoDeficiência Intelectual

Hospital Universitário Lauro Wanderley (HULW)

R. Tabeliao Estanislau Eloy, 585 - Castelo Branco, João Pessoa - PB, 58050-585 · CNES 0002470

Atenção Especializada

Rota
Anomalias Congênitas

Instituto de Medicina Integral Prof. Fernando Figueira (IMIP)

R. dos Coelhos, 300 - Boa Vista, Recife - PE, 50070-902 · CNES 0000647

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do MetabolismoDeficiência Intelectual

Hospital Pequeno Príncipe

R. Des. Motta, 1070 - Água Verde, Curitiba - PR, 80250-060 · CNES 3143805

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasDeficiência Intelectual

Hospital Universitário Regional de Maringá (HUM)

Av. Mandacaru, 1590 - Parque das Laranjeiras, Maringá - PR, 87083-240 · CNES 2216108

Atenção Especializada

Rota
Anomalias Congênitas

Hospital de Clínicas da UFPR

R. Gen. Carneiro, 181 - Alto da Glória, Curitiba - PR, 80060-900 · CNES 2364980

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do MetabolismoDeficiência Intelectual

Hospital Universitário Pedro Ernesto (HUPE-UERJ)

Blvd. 28 de Setembro, 77 - Vila Isabel, Rio de Janeiro - RJ, 20551-030 · CNES 2280221

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do Metabolismo

Instituto Nacional de Saúde da Mulher, da Criança e do Adolescente Fernandes Figueira (IFF/Fiocruz)

Av. Rui Barbosa, 716 - Flamengo, Rio de Janeiro - RJ, 22250-020 · CNES 2269988

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do MetabolismoDeficiência Intelectual

Hospital São Lucas da PUCRS

Av. Ipiranga, 6690 - Jardim Botânico, Porto Alegre - RS, 90610-000 · CNES 2232928

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do Metabolismo

Hospital de Clínicas de Porto Alegre (HCPA)

Rua Ramiro Barcelos, 2350 Bloco A - Av. Protásio Alves, 211 - Bloco B e C - Santa Cecília, Porto Alegre - RS, 90035-903 · CNES 2237601

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do MetabolismoDeficiência Intelectual

Hospital Universitário da UFSC (HU-UFSC)

R. Profa. Maria Flora Pausewang - Trindade, Florianópolis - SC, 88036-800 · CNES 2560356

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do Metabolismo

Hospital das Clínicas da FMUSP

R. Dr. Ovídio Pires de Campos, 225 - Cerqueira César, São Paulo - SP, 05403-010 · CNES 2077485

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do MetabolismoDeficiência Intelectual

Hospital de Base de São José do Rio Preto

Av. Brg. Faria Lima, 5544 - Vila Sao Jose, São José do Rio Preto - SP, 15090-000 · CNES 2079798

Atenção Especializada

Rota
Anomalias Congênitas

Hospital de Clínicas da UNICAMP

R. Vital Brasil, 251 - Cidade Universitária, Campinas - SP, 13083-888 · CNES 2748223

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do MetabolismoDeficiência Intelectual

Hospital de Clínicas de Ribeirão Preto (HCRP-USP)

R. Ten. Catão Roxo, 3900 - Vila Monte Alegre, Ribeirão Preto - SP, 14015-010 · CNES 2082187

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do MetabolismoDeficiência Intelectual

UNIFESP / Hospital São Paulo

R. Napoleão de Barros, 715 - Vila Clementino, São Paulo - SP, 04024-002 · CNES 2688689

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do Metabolismo
Sobre os centros SUS: Estes centros são habilitados pelo Ministério da Saúde como Serviços de Referência em Doenças Raras ou Serviços de Atenção Especializada. O atendimento é pelo SUS, com encaminhamento da rede de atenção básica.

Dados de DATASUS/CNES, SBGM, ABNeuro e Ministério da Saúde. Sempre confirme a disponibilidade diretamente com o estabelecimento.

Pesquisa ativa

Ensaios clínicos abertos e novidades científicas recentes

Pesquisa e ensaios clínicos

Nenhum ensaio clínico registrado para esta condição.

🧪 Está conduzindo uma pesquisa?
Divulgue para pacientes e familiares que acompanham esta doença.
Divulgar pesquisa →

Publicações mais relevantes

Timeline de publicações
0 papers (10 anos)

Publicações recentes

Ver todas no PubMed

Associações

Organizações que acompanham esta doença — pra ter apoio e orientação

Ainda não temos associações cadastradas para Síndrome de miopatia microtubular-anomalias genitais ligada ao X.

É de uma associação que acompanha esta doença? Fale com a gente →

Comunidades

Grupos ativos de quem convive com esta doença aqui no Raras

Ainda não existe comunidade no Raras para Síndrome de miopatia microtubular-anomalias genitais ligada ao X

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Ordenadas pelo número de sintomas em comum.

Referências e fontes

Bases de dados externas citadas neste artigo

Publicações científicas

Artigos indexados no PubMed ligados a esta doença no grafo RarasNet — título, periódico e PMID direto da fonte, sem intermediação de IA.

  1. Polar body-based preimplantation diagnosis for X-linked disorders.
    Reprod Biomed Online· 2002· PMID 12470351recente

Bases de dados e fontes oficiais

Identificadores e referências canônicas usadas para montar este verbete.

  1. ORPHA:456328(Orphanet)
  2. OMIM OMIM:300219(OMIM)
  3. MONDO:0010271(MONDO)
  4. GARD:17792(GARD (NIH))
  5. Variantes catalogadas(ClinVar)
  6. Busca completa no PubMed(PubMed)
  7. Q55782429(Wikidata)

Dados compilados pelo RarasNet a partir de fontes abertas (Orphanet, OMIM, MONDO, PubMed/EuropePMC, ClinicalTrials.gov, DATASUS, PCDT/MS). Este conteúdo é informativo e não substitui avaliação médica.

Conteúdo mantido por Agente Raras · Médicos e pesquisadores podem colaborar

Compêndio · Raras BR

Síndrome de miopatia microtubular-anomalias genitais ligada ao X

ORPHA:456328 · MONDO:0010271
Prevalência
<1 / 1 000 000
Casos
4 casos conhecidos
Herança
Unknown
CID-10
Q99.8 · Outras anomalias cromossômicas especificadas
Início
Antenatal, Neonatal
Prevalência
0.0 (Worldwide)
MedGen
UMLS
C1846169
Wikidata
DiscussaoAtiva

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