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Síndrome de Waardenburg-Shah, variante neurológica
ORPHA:163746CID-10 · E75.2OMIM 609136DOENÇA RARA

Síndrome caracterizada pela associação das características da síndrome de Waardenburg-Shah (WSS) (perda auditiva neurossensorial, anomalias pigmentares e doença de Hirschsprung) com características neurológicas, nomeadamente, hipotonia neonatal, défice intelectual (de gravidade variável), nistagmo, espasticidade progressiva, ataxia e epilepsia.

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Introdução

O que você precisa saber de cara

📋

Síndrome caracterizada pela associação das características da síndrome de Waardenburg-Shah (WSS) (perda auditiva neurossensorial, anomalias pigmentares e doença de Hirschsprung) com características neurológicas, nomeadamente, hipotonia neonatal, défice intelectual (de gravidade variável), nistagmo, espasticidade progressiva, ataxia e epilepsia.

Escala de raridade

CLASSIFICAÇÃO ORPHANET · BRASIL 2024
<1 / 1 000 000
Ultra-rara
<1/50k
Muito rara
1/20k
Rara
1/10k
Pouco freq.
1/5k
Incomum
1/2k
Prevalência
0.0
Worldwide
Casos conhecidos
40
pacientes catalogados
Início
Infancy
+ neonatal
🏥
SUS: Cobertura mínimaScore: 20%
CID-10: E75.2
🇧🇷Dados SUS / DATASUS2024
890
internações/ano
R$ 45.670
custo médio/internação
ESTADOS COM MAIS INTERNAÇÕES
SPRJMGRSPR
PROCEDIMENTOS SIGTAP (8)
0202010279
Dosagem de aminoácidos (erros inatos)metabolic_test
0202010295
Dosagem de ácidos orgânicos na urinagenetic_test
0202010490
Teste de triagem para erros inatos do metabolismonewborn_screening
0202010694
Sequenciamento completo do exoma (WES)enzyme_replacement
0202080013
Teste do pezinho (triagem neonatal)rehabilitation
0303050101
Infusão de imiglucerase (Gaucher)
+2 outros procedimentos
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Entender a doença

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Sinais e sintomas

O que aparece no corpo e com que frequência cada sintoma acontece

Partes do corpo afetadas

🧠
Neurológico
15 sintomas
🫃
Digestivo
10 sintomas
👁️
Olhos
5 sintomas
😀
Face
4 sintomas
💪
Músculos
3 sintomas
🧬
Pele e cabelo
3 sintomas

+ 27 sintomas em outras categorias

Características mais comuns

100%prev.
Deficiência auditiva neurossensorial
Frequência: 2/2
100%prev.
Alacrimia
Frequência: 2/2
100%prev.
Atraso global do desenvolvimento
Muito frequente (99-80%)
100%prev.
Nistagmo
Muito frequente (99-80%)
100%prev.
Deficiência intelectual
Muito frequente (99-80%)
100%prev.
Criptorquidia
Frequência: 2/2
74sintomas
Muito frequente (13)
Frequente (34)
Ocasional (5)
Sem dados (22)

Os sintomas variam de pessoa para pessoa. Abaixo estão as 74 características clínicas mais associadas, ordenadas por frequência.

Deficiência auditiva neurossensorialSensorineural hearing impairment
Frequência: 2/2100%
AlacrimiaAlacrima
Frequência: 2/2100%
Atraso global do desenvolvimentoGlobal developmental delay
Muito frequente (99-80%)100%
NistagmoNystagmus
Muito frequente (99-80%)100%
Deficiência intelectualIntellectual disability
Muito frequente (99-80%)100%

Linha do tempo da pesquisa

Publicações por ano — veja quando o interesse científico cresceu
Anos de pesquisa4desde 2022
Últimos 10 anos5publicações
Pico20223 papers
Linha do tempo
2022Hoje · 2026
Publicações por ano (últimos 10 anos)

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Genética e causas

O que está alterado no DNA e como passa nas famílias

Genes associados

1 gene identificado com associação a esta condição. Padrão de herança: Autosomal dominant.

SOX10Transcription factor SOX-10Disease-causing germline mutation(s) inAltamente restrito
FUNÇÃO

Transcription factor that plays a central role in developing and mature glia (By similarity). Specifically activates expression of myelin genes, during oligodendrocyte (OL) maturation, such as DUSP15 and MYRF, thereby playing a central role in oligodendrocyte maturation and CNS myelination (By similarity). Once induced, MYRF cooperates with SOX10 to implement the myelination program (By similarity). Transcriptional activator of MITF, acting synergistically with PAX3 (PubMed:21965087). Transcript

LOCALIZAÇÃO

CytoplasmNucleusMitochondrion outer membrane

VIAS BIOLÓGICAS (4)
EGR2 and SOX10-mediated initiation of Schwann cell myelinationRegulation of CDH19 Expression and FunctionTranscriptional and post-translational regulation of MITF-M expression and activityRegulation of MITF-M-dependent genes involved in pigmentation
MECANISMO DE DOENÇA

Waardenburg syndrome 2E

An autosomal dominant auditory-pigmentary disorder characterized by sensorineural deafness, pigmentary disturbances of the hair, skin and eyes, and absence of dystopia canthorum which is the lateral displacement of the inner canthus of each eye. Individuals with WS2E may have neurologic abnormalities, including mental impairment, myelination defects, and ataxia. Some patients can manifest features of Kallmann syndrome.

OUTRAS DOENÇAS (6)
Waardenburg syndrome type 4CWaardenburg syndrome type 2EPCWH syndromeKallmann syndrome
HGNC:11190UniProt:P56693

Variantes genéticas (ClinVar)

327 variantes patogênicas registradas no ClinVar.

🧬 SOX10: NM_006941.4(SOX10):c.378C>G (p.Tyr126Ter) ()
🧬 SOX10: NM_006941.4(SOX10):c.1355C>T (p.Pro452Leu) ()
🧬 SOX10: NM_006941.4(SOX10):c.233del (p.Gln78fs) ()
🧬 SOX10: NM_006941.4(SOX10):c.192_193del (p.Asp64fs) ()
🧬 SOX10: NM_006941.4(SOX10):c.524C>T (p.Pro175Leu) ()
Ver todas no ClinVar

Diagnóstico

Os sinais que médicos procuram e os exames que confirmam

Carregando...

Tratamento e manejo

Remédios, cuidados de apoio e o que precisa acompanhar

Carregando informações de tratamento...

Onde tratar no SUS

Hospitais de referência no Brasil e o protocolo oficial do SUS (PCDT)

🇧🇷 Atendimento SUS — Síndrome de Waardenburg-Shah, variante neurológica

🗺️

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Dados de DATASUS/CNES, SBGM, ABNeuro e Ministério da Saúde. Sempre confirme a disponibilidade diretamente com o estabelecimento.

Pesquisa ativa

Ensaios clínicos abertos e novidades científicas recentes

Pesquisa e ensaios clínicos

Nenhum ensaio clínico registrado para esta condição.

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Associações

Organizações que acompanham esta doença — pra ter apoio e orientação

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Comunidades

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Referências e fontes

Bases de dados externas citadas neste artigo

Publicações científicas

Artigos indexados no PubMed ligados a esta doença no grafo RarasNet — título, periódico e PMID direto da fonte, sem intermediação de IA.

  1. Pathology Seen in Myenteric Plexus in Two Subjects With Waardenburg Syndrome.
    Neurogastroenterol Motil· 2025· PMID 40364458recente
  2. Clinical Significance of SOX10 Expression in Human Pathology.
    Curr Issues Mol Biol· 2023· PMID 38132479recente
  3. Comparative role of SOX10 gene in the gliogenesis of central, peripheral, and enteric nervous systems.
    Differentiation· 2022· PMID 36198237recente
  4. Neurological Waardenburg-Shah syndrome: a diagnostic challenge in a child with skin hypopigmentation and neurological manifestation.
    BMJ Case Rep· 2022· PMID 35725288recente
  5. SOX10: 20 years of phenotypic plurality and current understanding of its developmental function.
    J Med Genet· 2022· PMID 34667088recente

Bases de dados e fontes oficiais

Identificadores e referências canônicas usadas para montar este verbete.

  1. ORPHA:163746(Orphanet)
  2. OMIM OMIM:609136(OMIM)
  3. MONDO:0012198(MONDO)
  4. GARD:17004(GARD (NIH))
  5. Variantes catalogadas(ClinVar)
  6. Busca completa no PubMed(PubMed)
  7. Q30989286(Wikidata)

Dados compilados pelo RarasNet a partir de fontes abertas (Orphanet, OMIM, MONDO, PubMed/EuropePMC, ClinicalTrials.gov, DATASUS, PCDT/MS). Este conteúdo é informativo e não substitui avaliação médica.

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Síndrome de Waardenburg-Shah, variante neurológica
Compêndio · Raras BR

Síndrome de Waardenburg-Shah, variante neurológica

ORPHA:163746 · MONDO:0012198
🇧🇷 Brasil SUS
Internações
890/ano
Prevalência BR
1:60000
Custo SUS
R$ 45.670/internação
Dados
DATASUS 2024
Geral
Prevalência
<1 / 1 000 000
Casos
40 casos conhecidos
Herança
Autosomal dominant
CID-10
E75.2 · Outras esfingolipidoses
Início
Infancy, Neonatal
Prevalência
0.0 (Worldwide)
MedGen
UMLS
C1836727
Wikidata
DiscussaoAtiva

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