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Miopatia mitocondrial e anemia sideroblástica
ORPHA:2598CID-10 · G71.3CID-11 · 3A72.0YDOENÇA RARA

A miopatia mitocondrial e a anemia sideroblástica pertencem à família heterogênea das miopatias metabólicas. É caracterizada por intolerância progressiva ao exercício que se manifesta na infância, início de anemia sideroblástica por volta da adolescência, acidemia láctica e miopatia mitocondrial.

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Introdução

O que você precisa saber de cara

📋

A miopatia mitocondrial e a anemia sideroblástica pertencem à família heterogênea das miopatias metabólicas. É caracterizada por intolerância progressiva ao exercício que se manifesta na infância, início de anemia sideroblástica por volta da adolescência, acidemia láctica e miopatia mitocondrial.

Publicações científicas
9 artigos
Último publicado: 2019 Dec

Escala de raridade

CLASSIFICAÇÃO ORPHANET · BRASIL 2024
<1 / 1 000 000
Ultra-rara
<1/50k
Muito rara
1/20k
Rara
1/10k
Pouco freq.
1/5k
Incomum
1/2k
Prevalência
0.0
Worldwide
Casos conhecidos
7
pacientes catalogados
Início
Adolescent
+ childhood, infancy
🏥
SUS: Cobertura mínimaScore: 15%
CID-10: G71.3
🇧🇷Dados SUS / DATASUS
PROCEDIMENTOS SIGTAP (2)
0202010694
Sequenciamento completo do exoma (WES)genetic_test
0301070040
Atendimento em reabilitação — doenças rarasrehabilitation
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Entender a doença

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Sinais e sintomas

O que aparece no corpo e com que frequência cada sintoma acontece

Partes do corpo afetadas

💪
Músculos
8 sintomas
😀
Face
6 sintomas
👁️
Olhos
5 sintomas
🦴
Ossos e articulações
4 sintomas
🧠
Neurológico
4 sintomas
🩸
Sangue
4 sintomas

+ 19 sintomas em outras categorias

Características mais comuns

90%prev.
Anormalidade do metabolismo/homeostase
Muito frequente (99-80%)
90%prev.
Acidose láctica
Muito frequente (99-80%)
90%prev.
Hipotonia
Muito frequente (99-80%)
90%prev.
Atrofia muscular generalizada dos membros
Muito frequente (99-80%)
90%prev.
Micrognatia
Muito frequente (99-80%)
90%prev.
Filtro longo
Muito frequente (99-80%)
59sintomas
Muito frequente (12)
Frequente (7)
Sem dados (40)

Os sintomas variam de pessoa para pessoa. Abaixo estão as 59 características clínicas mais associadas, ordenadas por frequência.

Anormalidade do metabolismo/homeostaseAbnormality of metabolism/homeostasis
Muito frequente (99-80%)90%
Acidose lácticaLactic acidosis
Muito frequente (99-80%)90%
HipotoniaHypotonia
Muito frequente (99-80%)90%
Atrofia muscular generalizada dos membrosGeneralized limb muscle atrophy
Muito frequente (99-80%)90%
MicrognatiaMicrognathia
Muito frequente (99-80%)90%

Linha do tempo da pesquisa

Publicações por ano — veja quando o interesse científico cresceu
Anos de pesquisa7desde 2019
Total histórico9PubMed
Últimos 10 anos1publicações
Pico20191 papers
Linha do tempo
20202019Hoje · 2026
Publicações por ano (últimos 10 anos)

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Genética e causas

O que está alterado no DNA e como passa nas famílias

Genes associados

2 genes identificados com associação a esta condição. Padrão de herança: Autosomal recessive.

YARS2Tyrosine--tRNA ligase, mitochondrialDisease-causing germline mutation(s) inTolerante
FUNÇÃO

Catalyzes the attachment of tyrosine to tRNA(Tyr) in a two-step reaction: tyrosine is first activated by ATP to form Tyr-AMP and then transferred to the acceptor end of tRNA(Tyr)

LOCALIZAÇÃO

Mitochondrion matrix

VIAS BIOLÓGICAS (1)
Mitochondrial tRNA aminoacylation
MECANISMO DE DOENÇA

Myopathy with lactic acidosis and sideroblastic anemia 2

A rare oxidative phosphorylation disorder specific to skeletal muscle and bone marrow. Affected individuals manifest sideroblastic anemia, progressive lethargy, muscle weakness, and exercise intolerance associated with persistent lactic acidemia.

EXPRESSÃO TECIDUAL(Ubíquo)
Fibroblastos
29.8 TPM
Linfócitos
29.0 TPM
Cervix Endocervix
16.4 TPM
Útero
16.2 TPM
Cervix Ectocervix
16.1 TPM
OUTRAS DOENÇAS (2)
myopathy, lactic acidosis, and sideroblastic anemia 2myopathy, lactic acidosis, and sideroblastic anemia
HGNC:24249UniProt:Q9Y2Z4
PUS1Pseudouridylate synthase 1 homologDisease-causing germline mutation(s) inTolerante
FUNÇÃO

Pseudouridylate synthase that catalyzes pseudouridylation of tRNAs and mRNAs (PubMed:15772074, PubMed:24722331). Acts on positions 27/28 in the anticodon stem and also positions 34 and 36 in the anticodon of an intron containing tRNA (PubMed:24722331). Also catalyzes pseudouridylation of mRNAs: mediates pseudouridylation of mRNAs with the consensus sequence 5'-UGUAG-3' (PubMed:31477916, PubMed:35051350). Acts as a regulator of pre-mRNA splicing by mediating pseudouridylation of pre-mRNAs at loca

LOCALIZAÇÃO

MitochondrionNucleusCytoplasm

VIAS BIOLÓGICAS (1)
tRNA modification in the nucleus and cytosol
MECANISMO DE DOENÇA

Myopathy with lactic acidosis and sideroblastic anemia 1

A rare oxidative phosphorylation disorder specific to skeletal muscle and bone marrow. Affected individuals manifest progressive muscle weakness, exercise intolerance, lactic acidosis, sideroblastic anemia and delayed growth.

EXPRESSÃO TECIDUAL(Ubíquo)
Linfócitos
19.0 TPM
Fibroblastos
15.3 TPM
Baço
13.7 TPM
Testículo
13.4 TPM
Fallopian Tube
10.6 TPM
OUTRAS DOENÇAS (2)
myopathy, lactic acidosis, and sideroblastic anemia 1myopathy, lactic acidosis, and sideroblastic anemia
HGNC:15508UniProt:Q9Y606

Variantes genéticas (ClinVar)

227 variantes patogênicas registradas no ClinVar.

🧬 YARS2: NM_001040436.3(YARS2):c.661dup (p.Tyr221fs) ()
🧬 YARS2: GRCh38/hg38 12p11.21-11.1(chr12:32600074-34682707)x1 ()
🧬 YARS2: GRCh38/hg38 12p13.33-11.1(chr12:64621-34650483)x3 ()
🧬 YARS2: NM_001040436.3(YARS2):c.652G>T (p.Glu218Ter) ()
🧬 YARS2: GRCh38/hg38 12p13.33-q13.12(chr12:82453-49847230)x3 ()
Ver todas no ClinVar

Vias biológicas (Reactome)

3 vias biológicas associadas aos genes desta condição.

Diagnóstico

Os sinais que médicos procuram e os exames que confirmam

Carregando...

Tratamento e manejo

Remédios, cuidados de apoio e o que precisa acompanhar

Carregando informações de tratamento...

Onde tratar no SUS

Hospitais de referência no Brasil e o protocolo oficial do SUS (PCDT)

🇧🇷 Atendimento SUS — Miopatia mitocondrial e anemia sideroblástica

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Pesquisa ativa

Ensaios clínicos abertos e novidades científicas recentes

Pesquisa e ensaios clínicos

Nenhum ensaio clínico registrado para esta condição.

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Publicações mais relevantes

Timeline de publicações
1 papers (10 anos)

Publicações recentes

Ver todas no PubMed

Associações

Organizações que acompanham esta doença — pra ter apoio e orientação

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Comunidades

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Referências e fontes

Bases de dados externas citadas neste artigo

Publicações científicas

Artigos indexados no PubMed ligados a esta doença no grafo RarasNet — título, periódico e PMID direto da fonte, sem intermediação de IA.

  1. Myopathy, lactic acidosis and sideroblastic anemia 1 (MLASA1): A 25-year follow-up.
    Molecular genetics and metabolism reports· 2019· PMID 31641589mais citado
  2. An investigation into eukaryotic pseudouridine synthases.
    J Bioinform Comput Biol· 2014· PMID 25152040recente
  3. In human pseudouridine synthase 1 (hPus1), a C-terminal helical insert blocks tRNA from binding in the same orientation as in the Pus1 bacterial homologue TruA, consistent with their different target selectivities.
    J Mol Biol· 2013· PMID 23707380recente
  4. Pleiotropic effects and compensation mechanisms determine tissue specificity in mitochondrial myopathy and sideroblastic anemia (MLASA).
    Mol Genet Metab· 2007· PMID 17374500recente
  5. Pus3p- and Pus1p-dependent pseudouridylation of steroid receptor RNA activator controls a functional switch that regulates nuclear receptor signaling.
    Mol Endocrinol· 2007· PMID 17170069recente

Bases de dados e fontes oficiais

Identificadores e referências canônicas usadas para montar este verbete.

  1. ORPHA:2598(Orphanet)
  2. MONDO:0000863(MONDO)
  3. GARD:3885(GARD (NIH))
  4. Variantes catalogadas(ClinVar)
  5. Busca completa no PubMed(PubMed)
  6. Q56014641(Wikidata)

Dados compilados pelo RarasNet a partir de fontes abertas (Orphanet, OMIM, MONDO, PubMed/EuropePMC, ClinicalTrials.gov, DATASUS, PCDT/MS). Este conteúdo é informativo e não substitui avaliação médica.

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Miopatia mitocondrial e anemia sideroblástica
Compêndio · Raras BR

Miopatia mitocondrial e anemia sideroblástica

ORPHA:2598 · MONDO:0000863
Prevalência
<1 / 1 000 000
Casos
7 casos conhecidos
Herança
Autosomal recessive
CID-10
G71.3 · Miopatia mitocondrial não classificada em outra parte
CID-11
Início
Adolescent, Childhood, Infancy
Prevalência
0.0 (Worldwide)
MedGen
UMLS
C1838103
Repurposing
11 candidatos
azacitidineDNA methyltransferase inhibitor
cyanocobalaminmethylmalonyl CoA mutase stimulant|vitamin B
decitabineglucocorticoid receptor agonist
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