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Síndrome de paraplegia espástica-atraso psicomotor grave-epilepsia
ORPHA:464282CID-10 · Q87.8OMIM 616756PCDT · SUSDOENÇA RARA

A síndrome de paraplegia espástica-atraso grave no desenvolvimento-epilepsia é um distúrbio de paraplegia espástica complexo, genético e raro, caracterizado por um atraso no desenvolvimento psicomotor de início infantil com deficiência intelectual grave e má aquisição da fala, associada a convulsões (principalmente mioclônicas), hipotonia muscular que pode ser observada no nascimento e espasticidade lentamente progressiva nos membros inferiores, levando a graves distúrbios da marcha. Anormalidades oculares e incontinência estão comumente associadas. Outros sintomas podem incluir dispraxia verbal, hipogenitalismo, macrocefalia e perda auditiva neurossensorial, bem como movimentos distônicos e ataxia com envolvimento dos membros superiores.

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Introdução

O que você precisa saber de cara

📋

A síndrome de paraplegia espástica-atraso grave no desenvolvimento-epilepsia é um distúrbio de paraplegia espástica complexo, genético e raro, caracterizado por um atraso no desenvolvimento psicomotor de início infantil com deficiência intelectual grave e má aquisição da fala, associada a convulsões (principalmente mioclônicas), hipotonia muscular que pode ser observada no nascimento e espasticidade lentamente progressiva nos membros inferiores, levando a graves distúrbios da marcha. Anormalidades oculares e incontinência estão comumente associadas. Outros sintomas podem incluir dispraxia verbal, hipogenitalismo, macrocefalia e perda auditiva neurossensorial, bem como movimentos distônicos e ataxia com envolvimento dos membros superiores.

Escala de raridade

CLASSIFICAÇÃO ORPHANET · BRASIL 2024
<1 / 1 000 000
Ultra-rara
<1/50k
Muito rara
1/20k
Rara
1/10k
Pouco freq.
1/5k
Incomum
1/2k
Prevalência
0.0
Worldwide
Casos conhecidos
16
pacientes catalogados
Início
Infancy
🏥
SUS: Cobertura parcialScore: 65%
PCDT disponívelCentros em: PA, PR, RS, ES, RJ +5CID-10: Q87.8
🇧🇷Dados SUS / DATASUS
PROCEDIMENTOS SIGTAP (5)
0202010503
Cariótipo — bandas G, Q ou Rgenetic_test
0202010600
Pesquisa de microdeleções/microduplicações por FISHlab_test
0202010694
Sequenciamento completo do exoma (WES)rehabilitation
0202010260
Dosagem de alfa-fetoproteína
0301070040
Atendimento em reabilitação — doenças raras
Você se identifica com essa condição?
O Raras está aqui pra te apoiar — com ou sem diagnóstico

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Entender a doença

Do básico ao detalhe, leia no seu ritmo

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Sinais e sintomas

O que aparece no corpo e com que frequência cada sintoma acontece

Partes do corpo afetadas

🧠
Neurológico
18 sintomas
🦴
Ossos e articulações
5 sintomas
👁️
Olhos
4 sintomas
📏
Crescimento
3 sintomas
💪
Músculos
2 sintomas
😀
Face
2 sintomas

+ 14 sintomas em outras categorias

Características mais comuns

90%prev.
Atraso global do desenvolvimento
Muito frequente (99-80%)
90%prev.
Paraplegia espástica progressiva
Muito frequente (99-80%)
75%prev.
Espasticidade do membro inferior
Frequente (79-30%)
63%prev.
Convulsão
Muito frequente (99-80%)
55%prev.
Espasticidade
Frequente (79-30%)
55%prev.
Distúrbio da marcha
Frequente (79-30%)
50sintomas
Muito frequente (2)
Frequente (18)
Ocasional (21)
Muito raro (2)
Sem dados (7)

Os sintomas variam de pessoa para pessoa. Abaixo estão as 50 características clínicas mais associadas, ordenadas por frequência.

Atraso global do desenvolvimentoGlobal developmental delay
Muito frequente (99-80%)90%
Paraplegia espástica progressivaProgressive spastic paraplegia
Muito frequente (99-80%)90%
Espasticidade do membro inferiorLower limb spasticity
Frequente (79-30%)75%
ConvulsãoSeizure
Muito frequente (99-80%)63%
EspasticidadeSpasticity
Frequente (79-30%)55%

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Genética e causas

O que está alterado no DNA e como passa nas famílias

Genes associados

1 gene identificado com associação a esta condição. Padrão de herança: Autosomal recessive.

HACE1E3 ubiquitin-protein ligase HACE1Disease-causing germline mutation(s) (loss of function) inTolerante
FUNÇÃO

E3 ubiquitin-protein ligase involved in Golgi membrane fusion and regulation of small GTPases (PubMed:15254018, PubMed:21988917, PubMed:22036506, PubMed:37537642, PubMed:38332367). Acts as a regulator of Golgi membrane dynamics during the cell cycle: recruited to Golgi membrane by Rab proteins and regulates postmitotic Golgi membrane fusion (PubMed:21988917). Acts by mediating ubiquitination during mitotic Golgi disassembly, ubiquitination serving as a signal for Golgi reassembly later, after ce

LOCALIZAÇÃO

Golgi apparatus, Golgi stack membraneCytoplasmEndoplasmic reticulum

VIAS BIOLÓGICAS (1)
Antigen processing: Ubiquitination & Proteasome degradation
EXPRESSÃO TECIDUAL(Ubíquo)
Cérebro - Hemisfério cerebelar
24.8 TPM
Cerebelo
23.5 TPM
Cervix Ectocervix
16.4 TPM
Nervo tibial
15.5 TPM
Cervix Endocervix
14.8 TPM
INTERAÇÕES PROTEICAS (3)
OUTRAS DOENÇAS (2)
spastic paraplegia-severe developmental delay-epilepsy syndromeneuroblastoma
HGNC:21033UniProt:Q8IYU2

Variantes genéticas (ClinVar)

71 variantes patogênicas registradas no ClinVar.

🧬 HACE1: NM_020771.4(HACE1):c.403-1G>C ()
🧬 HACE1: NM_020771.4(HACE1):c.177T>G (p.Tyr59Ter) ()
🧬 HACE1: NC_000006.11:g.(?_105175968)_(105259269_105280916)del ()
🧬 HACE1: NM_020771.4(HACE1):c.2287G>C (p.Gly763Arg) ()
🧬 HACE1: NM_020771.4(HACE1):c.1678+1G>T ()
Ver todas no ClinVar

Classificação de variantes (ClinVar)

Distribuição de 49 variantes classificadas pelo ClinVar.

27
20
2
Patogênica (55.1%)
VUS (40.8%)
Benigna (4.1%)
VARIANTES MAIS SIGNIFICATIVAS
HACE1: NM_020771.4(HACE1):c.2475_2477del (p.Glu827del) [Likely pathogenic]
HACE1: NC_000006.11:g.(?_105175968)_(105259269_105280916)del [Pathogenic]
HACE1: NM_020771.4(HACE1):c.2287G>C (p.Gly763Arg) [Likely pathogenic]
HACE1: NM_020771.4(HACE1):c.1678+1G>T [Likely pathogenic]
HACE1: NM_020771.4(HACE1):c.714+1G>A [Likely pathogenic]

Vias biológicas (Reactome)

1 via biológica associada aos genes desta condição.

Diagnóstico

Os sinais que médicos procuram e os exames que confirmam

Carregando...

Tratamento e manejo

Remédios, cuidados de apoio e o que precisa acompanhar

Carregando informações de tratamento...

Onde tratar no SUS

Hospitais de referência no Brasil e o protocolo oficial do SUS (PCDT)

🇧🇷 Atendimento SUS — Síndrome de paraplegia espástica-atraso psicomotor grave-epilepsia

Centros de Referência SUS

13 centros habilitados pelo SUS para Síndrome de paraplegia espástica-atraso psicomotor grave-epilepsia

Centros para Síndrome de paraplegia espástica-atraso psicomotor grave-epilepsia

Detalhes dos centros

Hospital Infantil Albert Sabin

R. Tertuliano Sales, 544 - Vila União, Fortaleza - CE, 60410-794 · CNES 2407876

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasDeficiência Intelectual

Hospital de Apoio de Brasília (HAB)

AENW 3 Lote A Setor Noroeste - Plano Piloto, Brasília - DF, 70684-831 · CNES 0010456

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do MetabolismoDeficiência Intelectual

Hospital Estadual Infantil e Maternidade Alzir Bernardino Alves (HIABA)

Av. Min. Salgado Filho, 918 - Soteco, Vila Velha - ES, 29106-010 · CNES 6631207

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do MetabolismoDeficiência Intelectual

Hospital das Clínicas da UFMG

Av. Prof. Alfredo Balena, 110 - Santa Efigênia, Belo Horizonte - MG, 30130-100 · CNES 2280167

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do MetabolismoDeficiência Intelectual

Hospital Universitário João de Barros Barreto

R. dos Mundurucus, 4487 - Guamá, Belém - PA, 66073-000 · CNES 2337878

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do MetabolismoDeficiência Intelectual

Instituto de Medicina Integral Prof. Fernando Figueira (IMIP)

R. dos Coelhos, 300 - Boa Vista, Recife - PE, 50070-902 · CNES 0000647

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do MetabolismoDeficiência Intelectual

Hospital Pequeno Príncipe

R. Des. Motta, 1070 - Água Verde, Curitiba - PR, 80250-060 · CNES 3143805

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasDeficiência Intelectual

Hospital de Clínicas da UFPR

R. Gen. Carneiro, 181 - Alto da Glória, Curitiba - PR, 80060-900 · CNES 2364980

Serviço de Referência

Rota
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Instituto Nacional de Saúde da Mulher, da Criança e do Adolescente Fernandes Figueira (IFF/Fiocruz)

Av. Rui Barbosa, 716 - Flamengo, Rio de Janeiro - RJ, 22250-020 · CNES 2269988

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do MetabolismoDeficiência Intelectual

Hospital de Clínicas de Porto Alegre (HCPA)

Rua Ramiro Barcelos, 2350 Bloco A - Av. Protásio Alves, 211 - Bloco B e C - Santa Cecília, Porto Alegre - RS, 90035-903 · CNES 2237601

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do MetabolismoDeficiência Intelectual

Hospital das Clínicas da FMUSP

R. Dr. Ovídio Pires de Campos, 225 - Cerqueira César, São Paulo - SP, 05403-010 · CNES 2077485

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do MetabolismoDeficiência Intelectual

Hospital de Clínicas da UNICAMP

R. Vital Brasil, 251 - Cidade Universitária, Campinas - SP, 13083-888 · CNES 2748223

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do MetabolismoDeficiência Intelectual

Hospital de Clínicas de Ribeirão Preto (HCRP-USP)

R. Ten. Catão Roxo, 3900 - Vila Monte Alegre, Ribeirão Preto - SP, 14015-010 · CNES 2082187

Serviço de Referência

Rota
Anomalias CongênitasErros Inatos do MetabolismoDeficiência Intelectual
Sobre os centros SUS: Estes centros são habilitados pelo Ministério da Saúde como Serviços de Referência em Doenças Raras ou Serviços de Atenção Especializada. O atendimento é pelo SUS, com encaminhamento da rede de atenção básica.

Dados de DATASUS/CNES, SBGM, ABNeuro e Ministério da Saúde. Sempre confirme a disponibilidade diretamente com o estabelecimento.

Pesquisa ativa

Ensaios clínicos abertos e novidades científicas recentes

Pesquisa e ensaios clínicos

Nenhum ensaio clínico registrado para esta condição.

🧪 Está conduzindo uma pesquisa?
Divulgue para pacientes e familiares que acompanham esta doença.
Divulgar pesquisa →

Associações

Organizações que acompanham esta doença — pra ter apoio e orientação

Ainda não temos associações cadastradas para Síndrome de paraplegia espástica-atraso psicomotor grave-epilepsia.

É de uma associação que acompanha esta doença? Fale com a gente →

Comunidades

Grupos ativos de quem convive com esta doença aqui no Raras

Ainda não existe comunidade no Raras para Síndrome de paraplegia espástica-atraso psicomotor grave-epilepsia

Pacientes, familiares e cuidadores se organizam em comunidades pra compartilhar experiências, fazer perguntas e se apoiar. Você pode ser o primeiro.

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Doenças relacionadas

Doenças com sintomas parecidos — ajudam quem ainda está buscando diagnóstico

Ordenadas pelo número de sintomas em comum.

Referências e fontes

Bases de dados externas citadas neste artigo

Bases de dados e fontes oficiais

Identificadores e referências canônicas usadas para montar este verbete.

  1. ORPHA:464282(Orphanet)
  2. OMIM OMIM:616756(OMIM)
  3. MONDO:0014764(MONDO)
  4. Epilepsia(PCDT · Ministério da Saúde)
  5. GARD:17816(GARD (NIH))
  6. Variantes catalogadas(ClinVar)
  7. Q55345905(Wikidata)

Dados compilados pelo RarasNet a partir de fontes abertas (Orphanet, OMIM, MONDO, PubMed/EuropePMC, ClinicalTrials.gov, DATASUS, PCDT/MS). Este conteúdo é informativo e não substitui avaliação médica.

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Síndrome de paraplegia espástica-atraso psicomotor grave-epilepsia
Compêndio · Raras BR

Síndrome de paraplegia espástica-atraso psicomotor grave-epilepsia

ORPHA:464282 · MONDO:0014764
🇧🇷 Brasil SUS
Geral
Prevalência
<1 / 1 000 000
Casos
16 casos conhecidos
Herança
Autosomal recessive
CID-10
Q87.8 · Outras síndromes com malformações congênitas especificadas, não classificadas em outra parte
Início
Infancy
Prevalência
0.0 (Worldwide)
MedGen
UMLS
C4225215
Repurposing
14 candidatos
aminohydroxybutyric-acidcarbonic anhydrase inhibitor
diclofenamidesuccinimide antiepileptic
ethosuximideglutamate receptor antagonist
+11 outros
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