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Síndrome de regressão do neurodesenvolvimento-distonia-convulsões IRF2BPL-relacionada
ORPHA:597623CID-10 · G93.8OMIM 618088PCDT · SUSDOENÇA RARA

Patologia neurológica genética rara caracterizada por início na infância de regressão global do neurodesenvolvimento grave, com eventual perda da marcha autónoma e perda da linguagem e das habilidades motoras finas e grosseiras, desenvolvimento de disfagia grave que requer alimentação por sonda, convulsões, síndrome cerebelosa, distonia e outras manifestações neurológicas. A imagem cerebral demonstra atrofia cerebral e/ou cerebelosa progressiva na maioria dos casos. Um fenótipo menos grave associado a mutações missense demonstra ausência de regressão e de anomalias do movimento, sendo a marcha preservada e a imagem cerebral normal.

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Introdução

O que você precisa saber de cara

📋

Patologia neurológica genética rara caracterizada pelo início na infância de regressão global do neurodesenvolvimento grave, com eventual perda da marcha autônoma e perda da linguagem e das habilidades motoras finas e grosseiras, desenvolvimento de disfagia grave que requer alimentação por sonda, convulsões, síndrome cerebelosa, distonia e outras manifestações neurológicas. A imagem cerebral demonstra atrofia cerebral e/ou cerebelosa progressiva na maioria dos casos. Um fenótipo menos grave associado a mutações missense demonstra ausência de regressão e de anomalias de movimento, sendo uma marcha preservada e uma imagem cerebral normal.

Escala de raridade

CLASSIFICAÇÃO ORPHANET · BRASIL 2024
<1 / 1 000 000
Ultra-rara
<1/50k
Muito rara
1/20k
Rara
1/10k
Pouco freq.
1/5k
Incomum
1/2k
Prevalência
0.0
Worldwide
Casos conhecidos
19
pacientes catalogados
Início
Childhood
+ infancy, neonatal
🏥
SUS: Cobertura parcialScore: 45%
PCDT disponívelCID-10: G93.8
🇧🇷Dados SUS / DATASUS
PROCEDIMENTOS SIGTAP (2)
0202010694
Sequenciamento completo do exoma (WES)genetic_test
0301070040
Atendimento em reabilitação — doenças rarasrehabilitation
Você se identifica com essa condição?
O Raras está aqui pra te apoiar — com ou sem diagnóstico

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Entender a doença

Do básico ao detalhe, leia no seu ritmo

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Sinais e sintomas

O que aparece no corpo e com que frequência cada sintoma acontece

Partes do corpo afetadas

🧠
Neurológico
10 sintomas
💪
Músculos
2 sintomas
🫃
Digestivo
1 sintomas
👁️
Olhos
1 sintomas

+ 15 sintomas em outras categorias

Características mais comuns

100%prev.
Fala ausente
Frequência: 5/5
100%prev.
Deficiência intelectual
Frequência: 7/7
100%prev.
Convulsão
Frequência: 7/7
86%prev.
Perda da deambulação
Frequência: 6/7
71%prev.
Regressão do desenvolvimento
Frequência: 5/7
57%prev.
Distonia
Frequência: 4/7
29sintomas
Muito frequente (4)
Frequente (6)
Ocasional (12)
Sem dados (7)

Os sintomas variam de pessoa para pessoa. Abaixo estão as 29 características clínicas mais associadas, ordenadas por frequência.

Fala ausenteAbsent speech
Frequência: 5/5100%
Deficiência intelectualIntellectual disability
Frequência: 7/7100%
ConvulsãoSeizure
Frequência: 7/7100%
Perda da deambulaçãoLoss of ambulation
Frequência: 6/786%
Regressão do desenvolvimentoDevelopmental regression
Frequência: 5/771%

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Genética e causas

O que está alterado no DNA e como passa nas famílias

Genes associados

1 gene identificado com associação a esta condição. Padrão de herança: Autosomal dominant.

IRF2BPLProbable E3 ubiquitin-protein ligase IRF2BPLDisease-causing germline mutation(s) inAltamente restrito
FUNÇÃO

Probable E3 ubiquitin protein ligase involved in the proteasome-mediated ubiquitin-dependent degradation of target proteins (PubMed:29374064). Through the degradation of CTNNB1, functions downstream of FOXF2 to negatively regulate the Wnt signaling pathway (PubMed:29374064). Probably plays a role in the development of the central nervous system and in neuronal maintenance (Probable). Also acts as a transcriptional regulator of genes controlling female reproductive function. May play a role in ge

LOCALIZAÇÃO

Nucleus

MECANISMO DE DOENÇA

Neurodevelopmental disorder with regression, abnormal movements, loss of speech, and seizures

An autosomal dominant disorder characterized by global developmental delay or neurodevelopmental regression, hypotonia, progressive ataxia, intellectual disability, seizures, and abnormal movements.

EXPRESSÃO TECIDUAL(Ubíquo)
Fallopian Tube
105.0 TPM
Ovário
75.8 TPM
Artéria tibial
69.3 TPM
Cólon sigmoide
66.0 TPM
Bladder
61.9 TPM
OUTRAS DOENÇAS (1)
neurodevelopmental disorder with regression, abnormal movements, loss of speech, and seizures
HGNC:14282UniProt:Q9H1B7

Variantes genéticas (ClinVar)

244 variantes patogênicas registradas no ClinVar.

🧬 IRF2BPL: NM_024496.4(IRF2BPL):c.1118A>G (p.Lys373Arg) ()
🧬 IRF2BPL: NM_024496.4(IRF2BPL):c.137G>A (p.Arg46His) ()
🧬 IRF2BPL: NM_024496.4(IRF2BPL):c.1414C>T (p.Arg472Cys) ()
🧬 IRF2BPL: NM_024496.4(IRF2BPL):c.1450TTC[1] (p.Phe485del) ()
🧬 IRF2BPL: NM_024496.4(IRF2BPL):c.2296C>A (p.Leu766Ile) ()
Ver todas no ClinVar

Diagnóstico

Os sinais que médicos procuram e os exames que confirmam

Carregando...

Tratamento e manejo

Remédios, cuidados de apoio e o que precisa acompanhar

Carregando informações de tratamento...

Onde tratar no SUS

Hospitais de referência no Brasil e o protocolo oficial do SUS (PCDT)

🇧🇷 Atendimento SUS — Síndrome de regressão do neurodesenvolvimento-distonia-convulsões IRF2BPL-relacionada

🗺️

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Dados de DATASUS/CNES, SBGM, ABNeuro e Ministério da Saúde. Sempre confirme a disponibilidade diretamente com o estabelecimento.

Pesquisa ativa

Ensaios clínicos abertos e novidades científicas recentes

Pesquisa e ensaios clínicos

Nenhum ensaio clínico registrado para esta condição.

🧪 Está conduzindo uma pesquisa?
Divulgue para pacientes e familiares que acompanham esta doença.
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Associações

Organizações que acompanham esta doença — pra ter apoio e orientação

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Comunidades

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Pacientes, familiares e cuidadores se organizam em comunidades pra compartilhar experiências, fazer perguntas e se apoiar. Você pode ser o primeiro.

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Referências e fontes

Bases de dados externas citadas neste artigo

Bases de dados e fontes oficiais

Identificadores e referências canônicas usadas para montar este verbete.

  1. ORPHA:597623(Orphanet)
  2. OMIM OMIM:618088(OMIM)
  3. MONDO:0060759(MONDO)
  4. Distonia e Espasticidade(PCDT · Ministério da Saúde)
  5. GARD:22396(GARD (NIH))
  6. Variantes catalogadas(ClinVar)

Dados compilados pelo RarasNet a partir de fontes abertas (Orphanet, OMIM, MONDO, PubMed/EuropePMC, ClinicalTrials.gov, DATASUS, PCDT/MS). Este conteúdo é informativo e não substitui avaliação médica.

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Compêndio · Raras BR

Síndrome de regressão do neurodesenvolvimento-distonia-convulsões IRF2BPL-relacionada

ORPHA:597623 · MONDO:0060759
🇧🇷 Brasil SUS
Geral
Prevalência
<1 / 1 000 000
Casos
19 casos conhecidos
Herança
Autosomal dominant
CID-10
G93.8 · Outros transtornos especificados do encéfalo
Início
Childhood, Infancy, Neonatal
Prevalência
0.0 (Worldwide)
MedGen
UMLS
C5681583
Repurposing
22 candidatos
beclamideanticonvulsant
carbamazepinecarboxamide antiepileptic
eslicarbazepine-acetatesodium channel blocker
+17 outros
DiscussaoAtiva

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