A hiperostose corticalis generalisata, também conhecida como doença de van Buchem, é uma hiperostose craniotubular rara caracterizada por hiperostose do crânio, mandíbula, clavículas, costelas e diáfises dos ossos longos, bem como dos ossos tubulares das mãos e pés. As manifestações clínicas incluem aumento da espessura do crânio com compressão de nervos cranianos, causando paralisias inconsistentes dos nervos cranianos.
Introdução
O que você precisa saber de cara
A displasia óssea esclerosa relacionada ao SOST é um distúrbio do desenvolvimento ósseo caracterizado por formação excessiva de osso (hiperostose). Como resultado da hiperostose, os ossos de todo o corpo são mais densos e mais largos que o normal, particularmente os ossos do crânio. Indivíduos afetados tipicamente apresentam mandíbula aumentada com dentes desalinhados. Pessoas com a condição também podem ter uma aparência afundada da parte média do rosto (hipoplasia do meio facial), olhos proeminentes com órbitas rasas (proptose ocular) e uma testa proeminente. Pessoas com a condição frequentemente experimentam dores de cabeça porque o aumento da espessura dos ossos do crânio eleva a pressão sobre o cérebro. A formação excessiva de osso observada nesta condição parece ocorrer ao longo da vida da pessoa, de modo que as características esqueléticas se tornam mais pronunciadas com o tempo. No entanto, o crescimento ósseo excessivo pode ocorrer apenas em certas áreas.
O crescimento ósseo anormal pode comprimir (pinçar) os nervos cranianos, que emergem do cérebro e se estendem a várias áreas da cabeça e do pescoço. A compressão dos nervos cranianos pode levar a músculos faciais paralisados (paralisia do nervo facial), perda auditiva, perda de visão e diminuição do sentido do olfato (hiposmia) ou ausência completa (anosmia). O crescimento ósseo anormal pode causar complicações que ameaçam a vida se comprimir a parte do cérebro que está conectada à medula espinhal (o tronco encefálico).
Existem duas formas de displasia óssea esclerosa relacionada ao SOST: esclerostose e doença de van Buchem. As duas formas são diferenciadas pela gravidade de seus sintomas.
A esclerostose é a forma mais grave do distúrbio. Pessoas com esclerostose costumam ser altas e apresentam dedos emaranhados ou fundidos (síndactilia), mais frequentemente envolvendo o segundo e o terceiro dedos. A síndactilia está presente desde o nascimento, enquanto as características esqueléticas tipicamente aparecem na primeira infância. Pessoas com esclerostose também podem ter unhas ausentes ou malformadas.
A doença de van Buchem representa a forma mais branda do distúrbio. Pessoas com doença de van Buchem geralmente têm estatura média e não apresentam síndactilia nem anomalias nas unhas. Indivíduos afetados tendem a ter compressão dos nervos cranianos menos severa, resultando em características neurológicas mais brandas. Em pessoas com doença de van Buchem, as características esqueléticas tipicamente aparecem na infância ou adolescência.
Fonte: MedlinePlus Genetics (NLM/NIH), traduzidoA hiperostose corticalis generalisata, também conhecida como doença de van Buchem, é uma hiperostose craniotubular rara caracterizada por hiperostose do crânio, mandíbula, clavículas, costelas e diáfises dos ossos longos, bem como dos ossos tubulares das mãos e pés. As manifestações clínicas incluem aumento da espessura do crânio com compressão de nervos cranianos, causando paralisias inconsistentes dos nervos cranianos.
Escala de raridade
<1/50kMuito rara
1/20kRara
1/10kPouco freq.
1/5kIncomum
1/2k
Encontrou um erro ou informação desatualizada? Sugira uma correção →
Entender a doença
Do básico ao detalhe, leia no seu ritmo
Preparando trilha educativa...
Sinais e sintomas
O que aparece no corpo e com que frequência cada sintoma acontece
Partes do corpo afetadas
+ 9 sintomas em outras categorias
Características mais comuns
Os sintomas variam de pessoa para pessoa. Abaixo estão as 19 características clínicas mais associadas, ordenadas por frequência.
Linha do tempo da pesquisa
Encontrou um erro ou informação desatualizada? Sugira uma correção →
Genética e causas
O que está alterado no DNA e como passa nas famílias
Genes associados
2 genes identificados com associação a esta condição. Padrão de herança: Autosomal dominant, Autosomal recessive.
Vitreoretinopathy, exudative 1
An autosomal dominant disorder of the retinal vasculature characterized by an abrupt cessation of growth of peripheral capillaries, leading to an avascular peripheral retina. This may lead to compensatory retinal neovascularization, which is thought to be induced by hypoxia from the initial avascular insult. New vessels are prone to leakage and rupture causing exudates and bleeding, followed by scarring, retinal detachment and blindness. Clinical features can be highly variable, even within the same family. Patients with mild forms of the disease are asymptomatic, and their only disease related abnormality is an arc of avascular retina in the extreme temporal periphery. In many ways the disease resembles retinopathy of prematurity but there is no evidence of prematurity or small birth weight in the patient history.
Sclerosteosis 1
An autosomal recessive sclerosing bone dysplasia characterized by a generalized hyperostosis and sclerosis leading to a markedly thickened skull, with mandible, ribs, clavicles and all long bones also being affected. Due to narrowing of the foramina of the cranial nerves, facial nerve palsy, hearing loss and atrophy of the optic nerves can occur. Sclerosteosis is clinically and radiologically very similar to van Buchem disease, mainly differentiated by hand malformations and a large stature in sclerosteosis patients.
Variantes genéticas (ClinVar)
429 variantes patogênicas registradas no ClinVar.
Vias biológicas (Reactome)
6 vias biológicas associadas aos genes desta condição.
Diagnóstico
Os sinais que médicos procuram e os exames que confirmam
Tratamento e manejo
Remédios, cuidados de apoio e o que precisa acompanhar
Onde tratar no SUS
Hospitais de referência no Brasil e o protocolo oficial do SUS (PCDT)
🇧🇷 Atendimento SUS — Hiperostose cortical generalizada
Selecione um estado ou use sua localização para ver resultados.
Dados de DATASUS/CNES, SBGM, ABNeuro e Ministério da Saúde. Sempre confirme a disponibilidade diretamente com o estabelecimento.
Pesquisa ativa
Ensaios clínicos abertos e novidades científicas recentes
Pesquisa e ensaios clínicos
Nenhum ensaio clínico registrado para esta condição.
Publicações mais relevantes
Enostosis, hyperostosis corticalis generalisata and possible overlap syndrome in a 7000 years old mummy from Libya.
Elevated plasma RANTES in fibrodysplasia ossificans progressiva - A novel therapeutic target?
Fibrodysplasia ossificans progressiva (FOP) is a rare hereditary disease caused by a mutation in the intracellular domain of the activin A receptor type I and is characterized by episodes (flare-ups) of progressive heterotopic endochondral ossification (HO) in the soft tissues. The mutation alone is not sufficient for the occurrence of HO since flare-ups are triggered by inflammation and activation of the innate immune system. A number of cellular and humoral mediators have been implicated in animal and in vitro models. Observations in humans support the inflammatory nature of the condition, but data on the involved mediators are variable. We hypothesize that for induction of flare-ups in patients with FOP increase in at least one of the pro-inflammatory cytokines is both essential and sufficient to trigger the entire process of the inflammatory cells influx resulting in the novel ectopic bone formation and we suggest that C-C motif ligand 5 (CCL5), a pro-inflammatory chemokine also known as Regulated on activation, normal T-cell expressed and secreted (RANTES), might be the key candidate. CCL5 is a chemoattractant for all cellular types implicated in HO and is produced by the cells of the tissue microenvironment at the sites of HO as well as by the pro-inflammatory cellular mediators. CCL5 induces ossification in cultured human pluripotent mesenchymal cells (hMSCs) and in the primary culture of monocytes from FOP patients (but not from their healthy relatives), stimulation with lipopolysaccharide induces CCL5 expression. Finally, in a pilot study we used a panel of 23 cytokines and chemokines to screen the plasma samples of three subjects: a female patient with FOP during a flare-up; a female patient with hyperostosis corticalis generalisata (van Buchem disease), another rare disease characterized by excessive bone formation at the sites where it regularly occurs that does not include inflammatory events; and a healthy woman without bone disorders. There appeared a rather clear-cut signal of a 2-fold higher level of CCL5 in the FOP patient vs. the healthy subject and the van Buchem patient. Evaluation of the hypothesis would require an international prospective study, with main motivation being the lack of a conclusive treatment as the major unmet need in FOP. A treatment targeting CCL5 receptor already exists and is used in HIV-infected patients.
Decompressive surgery in a patient with hyperostosis corticalis generalisata for relief of cognitive disability and dysaesthesia.
A 28-year-old man with genetically confirmed hyperostosis corticalis generalisata (Van Buchem disease) suffered from headache and progressive cognitive and sensibility disorders. Bone formation of the skull was ongoing, leading to narrowing of the intracranial space and foramen magnum. A large bilateral frontoparietal craniotomy and decompression of the foramen magnum resulted in almost complete relief of his symptoms. This is the first report on successful decompressive surgery as a treatment of cognitive impairment and dysaesthesia.
Publicações recentes
Enostosis, hyperostosis corticalis generalisata and possible overlap syndrome in a 7000 years old mummy from Libya.
Elevated plasma RANTES in fibrodysplasia ossificans progressiva - A novel therapeutic target?
Decompressive surgery in a patient with hyperostosis corticalis generalisata for relief of cognitive disability and dysaesthesia.
A rare cause of facial nerve palsy in children: hyperostosis corticalis generalisata (Van Buchem disease). Three new pediatric cases and a literature review.
Sclerosing bone dysplasias: review and differentiation from other causes of osteosclerosis.
📚 EuropePMC18 artigos no totalmostrando 3
Enostosis, hyperostosis corticalis generalisata and possible overlap syndrome in a 7000 years old mummy from Libya.
European journal of radiologyElevated plasma RANTES in fibrodysplasia ossificans progressiva - A novel therapeutic target?
Medical hypothesesDecompressive surgery in a patient with hyperostosis corticalis generalisata for relief of cognitive disability and dysaesthesia.
Acta neurochirurgicaAssociações
Organizações que acompanham esta doença — pra ter apoio e orientação
Ainda não temos associações cadastradas para Hiperostose cortical generalizada.
É de uma associação que acompanha esta doença? Fale com a gente →
Doença com base genética
Um médico geneticista pode ajudar no diagnóstico de Hiperostose cortical generalizada e no aconselhamento genético da família.
Doenças relacionadas
Doenças com sintomas parecidos — ajudam quem ainda está buscando diagnóstico
Perguntas frequentes
O que as famílias mais perguntam sobre esta doença — cada resposta com a fonte de onde saiu
Atualmente, não existe cura medicamentosa catalogada para a hiperostose cortical generalizada. O tratamento disponível é de suporte e inclui cirurgias descompressivas para proteger nervos cranianos e o cérebro.
Referências
Fontes citadas no texto, publicações do grafo e bases de dados usadas neste verbete
5 publicações do grafo RarasNet (PubMed) · 7 bases de dados. Títulos, periódicos e PMIDs vêm direto da fonte, sem intermediação de IA.
Dados compilados pelo RarasNet a partir de fontes abertas (Orphanet, OMIM, MONDO, PubMed/EuropePMC, ClinicalTrials.gov, DATASUS, PCDT/MS). Este conteúdo é informativo e não substitui avaliação médica.
Citar este verbete
Raras. (s.d.). Hiperostose cortical generalizada. Em Raras — Enciclopédia de Doenças Raras do Brasil. https://raras.org/doenca/hiperostose-cortical-generalizada
Formato APA. Conteúdo sob CC BY 4.0 — reuso livre com atribuição.
Conteúdo mantido por Agente Raras · Médicos e pesquisadores podem colaborar
Hiperostose cortical generalizada
📋 Origem dos dados
Esta página agrega dados de fontes públicas e oficiais. Dados sobre cobertura no SUS (PCDT, CEAF) são verificados ativamente por agente proativo (ver badge no infobox). Demais dados têm atribuição de fonte + data da última sincronização — clique para abrir o original.
- Doença rara (ontologia)
- fonte: Orphanet
- Identificador unificado
- fonte: MONDO
- Genética mendeliana
- fonte: OMIM
- Codificação WHO/SUS
- fonte: WHO ICD-10 / DATASUS
- CID-11 (futuro)
- fonte: WHO ICD-11
- NIH/GARD
- fonte: GARD (NIH)
- Dado público estruturado
- fonte: Wikidata