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Estenose medular diafisária - neoplasia óssea
ORPHA:85182CID-10 · M89.8CID-11 · LD24.1YOMIM 112250DOENÇA RARA

A estenose medular diafisária com histiocitoma fibroso maligno é uma displasia óssea/síndrome de câncer autossômica dominante muito rara, caracterizada clinicamente por infartos ósseos, anormalidades de crescimento cortical, fraturas patológicas e desenvolvimento de sarcoma ósseo (histiocitoma fibroso maligno).

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Introdução

O que você precisa saber de cara

📋

A estenose medular diafisária com histiocitoma fibroso maligno é uma displasia óssea/síndrome de câncer autossômica dominante muito rara, caracterizada clinicamente por infartos ósseos, anormalidades de crescimento cortical, fraturas patológicas e desenvolvimento de sarcoma ósseo (histiocitoma fibroso maligno).

Publicações científicas
5 artigos
Último publicado: 2012 Apr 6
🏥
SUS: Sem cobertura SUSScore: 0%
CID-10: M89.8
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Entender a doença

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Sinais e sintomas

O que aparece no corpo e com que frequência cada sintoma acontece

Partes do corpo afetadas

🦴
Ossos e articulações
7 sintomas
💪
Músculos
5 sintomas
🧬
Pele e cabelo
3 sintomas
👁️
Olhos
1 sintomas

+ 8 sintomas em outras categorias

Características mais comuns

17%prev.
Pele macia
Ocasional (29-5%)
17%prev.
Suscetibilidade a hematomas
Ocasional (29-5%)
17%prev.
Pele fina
Ocasional (29-5%)
17%prev.
Envelhecimento prematuro dos cabelos
Ocasional (29-5%)
17%prev.
Miopatia
Ocasional (29-5%)
Encurvamento das pernas
24sintomas
Ocasional (5)
Sem dados (19)

Os sintomas variam de pessoa para pessoa. Abaixo estão as 24 características clínicas mais associadas, ordenadas por frequência.

Pele maciaSoft skin
Ocasional (29-5%)17%
Suscetibilidade a hematomasBruising susceptibility
Ocasional (29-5%)17%
Pele finaThin skin
Ocasional (29-5%)17%
Envelhecimento prematuro dos cabelosPremature graying of hair
Ocasional (29-5%)17%
MiopatiaMyopathy
Ocasional (29-5%)17%

Linha do tempo da pesquisa

Publicações por ano — veja quando o interesse científico cresceu
Anos de pesquisa5desde 2021
Total histórico5PubMed
Últimos 10 anos5publicações
Pico19991 papers
Linha do tempo
2021Hoje · 2026🧪 2000Primeiro ensaio clínico
Publicações por ano (últimos 10 anos)

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Genética e causas

O que está alterado no DNA e como passa nas famílias

Genes associados

1 gene identificado com associação a esta condição.

Autosomal dominant
MTAPS-methyl-5'-thioadenosine phosphorylaseDisease-causing germline mutation(s) inTolerante
FUNÇÃO

Catalyzes the reversible phosphorylation of S-methyl-5'-thioadenosine (MTA) to adenine and 5-methylthioribose-1-phosphate. Involved in the breakdown of MTA, a major by-product of polyamine biosynthesis. Responsible for the first step in the methionine salvage pathway after MTA has been generated from S-adenosylmethionine. Has broad substrate specificity with 6-aminopurine nucleosides as preferred substrates

LOCALIZAÇÃO

CytoplasmNucleus

VIAS BIOLÓGICAS (2)
Methionine salvage pathwayGene and protein expression by JAK-STAT signaling after Interleukin-12 stimulation
MECANISMO DE DOENÇA

Diaphyseal medullary stenosis with malignant fibrous histiocytoma

An autosomal dominant bone dysplasia characterized by pathologic fractures due to abnormal cortical growth and diaphyseal medullary stenosis. The fractures heal poorly, and there is progressive bowing of the lower extremities. Some patients show a limb-girdle myopathy, with muscle weakness and atrophy. Approximately 35% of affected individuals develop an aggressive form of bone sarcoma consistent with malignant fibrous histiocytoma or osteosarcoma.

EXPRESSÃO TECIDUAL(Ubíquo)
Fibroblastos
11.3 TPM
Nervo tibial
9.8 TPM
Ovário
8.6 TPM
Útero
8.3 TPM
Cervix Endocervix
8.1 TPM
OUTRAS DOENÇAS (1)
diaphyseal medullary stenosis-bone malignancy syndrome
HGNC:7413UniProt:Q13126

Variantes genéticas (ClinVar)

79 variantes patogênicas registradas no ClinVar.

🧬 MTAP: GRCh38/hg38 9p24.3-q21.13(chr9:208455-72054336)x3 ()
🧬 MTAP: GRCh38/hg38 9p24.3-13.1(chr9:208455-38787483)x3 ()
🧬 MTAP: GRCh37/hg19 9p24.3-q21.11(chr9:203862-69977404)x3 ()
🧬 MTAP: GRCh37/hg19 9p24.3-q34.3(chr9:203861-141020389)x3 ()
🧬 MTAP: GRCh37/hg19 9p24.3-13.1(chr9:1475882-38771831)x3 ()
Ver todas no ClinVar

Classificação de variantes (ClinVar)

Distribuição de 119 variantes classificadas pelo ClinVar.

6
101
12
Patogênica (5.0%)
VUS (84.9%)
Benigna (10.1%)
VARIANTES MAIS SIGNIFICATIVAS
MTAP: NM_002451.4(MTAP):c.788G>T (p.Trp263Leu) [Conflicting classifications of pathogenicity]
MTAP: NM_002451.4(MTAP):c.347+3A>C [Uncertain significance]
MTAP: NM_002451.4(MTAP):c.278C>T (p.Thr93Ile) [Uncertain significance]
MTAP: NM_002451.4(MTAP):c.*2740G>A [Uncertain significance]
MTAP: NM_002451.4(MTAP):c.*2693G>A [Uncertain significance]

Vias biológicas (Reactome)

2 vias biológicas associadas aos genes desta condição.

Diagnóstico

Os sinais que médicos procuram e os exames que confirmam

Carregando...

Tratamento e manejo

Remédios, cuidados de apoio e o que precisa acompanhar

Pipeline de tratamentos
Pipeline regulatório — de medicamentos já aprovados a drogas em pesquisa exploratória.
·Pré-clínico1
Medicamentos catalogadosEnsaios clínicos· 0 medicamentos · 1 ensaio
Carregando informações de tratamento...

Onde tratar no SUS

Hospitais de referência no Brasil e o protocolo oficial do SUS (PCDT)

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Pesquisa ativa

Ensaios clínicos abertos e novidades científicas recentes

Pesquisa e ensaios clínicos

0 ensaios clínicos encontrados.

Distribuição por fase
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Referências e fontes

Bases de dados externas citadas neste artigo

Publicações científicas

Artigos indexados no PubMed ligados a esta doença no grafo RarasNet — título, periódico e PMID direto da fonte, sem intermediação de IA.

  1. Primate genome gain and loss: a bone dysplasia, muscular dystrophy, and bone cancer syndrome resulting from mutated retroviral-derived MTAP transcripts.
    Am J Hum Genet· 2012· PMID 22464254recente
  2. Mapping autosomal dominant progressive limb-girdle myopathy with bone fragility to chromosome 9p21-p22: a novel locus for a musculoskeletal syndrome.
    Hum Genet· 2005· PMID 16244874recente
  3. Diaphyseal medullary stenosis with malignant fibrous histiocytoma: further evidence for loss of heterozygosity involving 9p21-22 in tumor tissue.
    Genes Chromosomes Cancer· 2002· PMID 11807991recente
  4. Malignant fibrous histiocytoma: inherited and sporadic forms have loss of heterozygosity at chromosome bands 9p21-22-evidence for a common genetic defect.
    Genes Chromosomes Cancer· 2000· PMID 10612808recente
  5. Diaphyseal medullary stenosis with malignant fibrous histiocytoma: a hereditary bone dysplasia/cancer syndrome maps to 9p21-22.
    Am J Hum Genet· 1999· PMID 10053015recente

Bases de dados e fontes oficiais

Identificadores e referências canônicas usadas para montar este verbete.

  1. ORPHA:85182(Orphanet)
  2. OMIM OMIM:112250(OMIM)
  3. MONDO:0007205(MONDO)
  4. GARD:10072(GARD (NIH))
  5. Variantes catalogadas(ClinVar)
  6. Busca completa no PubMed(PubMed)
  7. Q55780373(Wikidata)

Dados compilados pelo RarasNet a partir de fontes abertas (Orphanet, OMIM, MONDO, PubMed/EuropePMC, ClinicalTrials.gov, DATASUS, PCDT/MS). Este conteúdo é informativo e não substitui avaliação médica.

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Compêndio · Raras BR

Estenose medular diafisária - neoplasia óssea

ORPHA:85182 · MONDO:0007205
CID-10
M89.8 · Outros transtornos especificados do osso
CID-11
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