Frontorhiny é um tipo sindrômico distinto de malformação frontonasal caracterizada por hipertelorismo, ponte nasal larga, columela larga, filtro alargado, narinas estreitas amplamente separadas, mau desenvolvimento da ponta nasal, incisura na linha média do alvéolo superior, inchaços na base da columela e linha do cabelo baixa. Características adicionais relatadas em alguns incluem ptose da pálpebra superior e cistos dermóides na linha média de estruturas craniofaciais e fossas filtrais ou dobras rugosas atrás das orelhas. Uma herança autossômica recessiva foi proposta.
Introdução
O que você precisa saber de cara
Frontorhiny é um tipo sindrômico distinto de malformação frontonasal caracterizada por hipertelorismo, ponte nasal larga, columela larga, filtro alargado, narinas estreitas amplamente separadas, mau desenvolvimento da ponta nasal, incisura na linha média do alvéolo superior, inchaços na base da columela e linha do cabelo baixa. Características adicionais relatadas em alguns incluem ptose da pálpebra superior e cistos dermóides na linha média de estruturas craniofaciais e fossas filtrais ou dobras rugosas atrás das orelhas. Uma herança autossômica recessiva foi proposta.
Escala de raridade
<1/50kMuito rara
1/20kRara
1/10kPouco freq.
1/5kIncomum
1/2k
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Entender a doença
Do básico ao detalhe, leia no seu ritmo
Preparando trilha educativa...
Sinais e sintomas
O que aparece no corpo e com que frequência cada sintoma acontece
Partes do corpo afetadas
+ 13 sintomas em outras categorias
Características mais comuns
Os sintomas variam de pessoa para pessoa. Abaixo estão as 53 características clínicas mais associadas, ordenadas por frequência.
Linha do tempo da pesquisa
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Genética e causas
O que está alterado no DNA e como passa nas famílias
Genes associados
1 gene identificado com associação a esta condição. Padrão de herança: Autosomal recessive.
Transcriptional regulator with a possible role in patterning of mesoderm during development
Nucleus
Frontonasal dysplasia 1
The term frontonasal dysplasia describes an array of abnormalities affecting the eyes, forehead and nose and linked to midfacial dysraphia. The clinical picture is highly variable. Major findings include true ocular hypertelorism; broadening of the nasal root; median facial cleft affecting the nose and/or upper lip and palate; unilateral or bilateral clefting of the alae nasi; lack of formation of the nasal tip; anterior cranium bifidum occultum; a V-shaped or widow's peak frontal hairline.
Variantes genéticas (ClinVar)
31 variantes patogênicas registradas no ClinVar.
Classificação de variantes (ClinVar)
Distribuição de 13 variantes classificadas pelo ClinVar.
Vias biológicas (Reactome)
1 via biológica associada aos genes desta condição.
Diagnóstico
Os sinais que médicos procuram e os exames que confirmam
Tratamento e manejo
Remédios, cuidados de apoio e o que precisa acompanhar
Onde tratar no SUS
Hospitais de referência no Brasil e o protocolo oficial do SUS (PCDT)
🇧🇷 Atendimento SUS — Displasia frontonasal isolada
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Dados de DATASUS/CNES, SBGM, ABNeuro e Ministério da Saúde. Sempre confirme a disponibilidade diretamente com o estabelecimento.
Pesquisa ativa
Ensaios clínicos abertos e novidades científicas recentes
Pesquisa e ensaios clínicos
Nenhum ensaio clínico registrado para esta condição.
Publicações mais relevantes
Frontonasal dysplasia: A case report.
Frontonasal dysplasia is an uncommon congenital anomaly with diverse clinical phenotypes and highly variable clinical characteristics, including hypertelorism, a broad nasal root, median facial cleft, a missing or underdeveloped nasal tip, and a widow's peak hairline. Frontonasal dysplasia is mostly inherited and caused by the ALX genes (ALX1, ALX3, and ALX4). We report a rare case of a frontonasal dysplasia patient with mild hypertelorism, a broad nasal root, an underdeveloped nasal tip, an accessory nasal tag, and a widow's peak. We used soft tissue re-draping to achieve aesthetic improvements.
Exome sequencing revealed a novel nonsense variant in ALX3 gene underlying frontorhiny.
Frontorhiny is one of the two forms of mid-facial malformations characterized by ocular hypertelorism, wide and short nasal ridge, bifid nasal tip, broad columella, widely separated nares, long and wide philtrum and V-shaped hairline. Sometimes these phenotypes are associated with ptosis and midline dermoid cysts. Frontorhiny inherits in an autosomal recessive pattern. Sequence variants in the Aristaless-like homeobox 3 (ALX3) gene underlying frontorhiny have been reported previously. Here, in the present study, we have investigated four patients in a consanguineous family of Pakistani origin segregating frontorhiny in autosomal recessive manner. Genome scan using 250k Nsp1 array followed by exome and Sanger sequence analysis revealed a novel homozygous nonsense variant (c.604C>T, p.Gln202*) in the ALX3 gene resulting in frontorhiny in the family. This is the first mutation in the ALX3 gene, underlying frontorhiny, in Pakistani population.
Publicações recentes
Frontonasal dysplasia: A case report.
Exome sequencing revealed a novel nonsense variant in ALX3 gene underlying frontorhiny.
🥉 Relato de casoClover-shaped advancement flap for correction of short and broad columella in a patient with frontorhiny.
Clinical and genetic characterization of frontorhiny: report of 3 novel cases and discussion of the surgical management.
Frontorhiny, a distinctive presentation of frontonasal dysplasia caused by recessive mutations in the ALX3 homeobox gene.
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Referências e fontes
Bases de dados externas citadas neste artigo
Publicações científicas
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- Frontonasal dysplasia: A case report.
- Exome sequencing revealed a novel nonsense variant in ALX3 gene underlying frontorhiny.
- Clover-shaped advancement flap for correction of short and broad columella in a patient with frontorhiny.
- Clinical and genetic characterization of frontorhiny: report of 3 novel cases and discussion of the surgical management.
- Frontorhiny, a distinctive presentation of frontonasal dysplasia caused by recessive mutations in the ALX3 homeobox gene.
Bases de dados e fontes oficiais
Identificadores e referências canônicas usadas para montar este verbete.
- ORPHA:391474(Orphanet)
- OMIM OMIM:136760(OMIM)
- MONDO:0007636(MONDO)
- GARD:12642(GARD (NIH))
- Variantes catalogadas(ClinVar)
- Busca completa no PubMed(PubMed)
- Q55780775(Wikidata)
Dados compilados pelo RarasNet a partir de fontes abertas (Orphanet, OMIM, MONDO, PubMed/EuropePMC, ClinicalTrials.gov, DATASUS, PCDT/MS). Este conteúdo é informativo e não substitui avaliação médica.
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