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Síndrome polimalformativa letal, tipo Boissel
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Introdução

O que você precisa saber de cara

📋

Síndrome polimalformativa letal, tipo Boissel, é uma condição autossômica recessiva de início fetal, caracterizada por atraso no desenvolvimento motor, deficiência auditiva neurossensorial, unhas hipoplásicas, déficit de crescimento, microcefalia e retrognatia.

Escala de raridade

CLASSIFICAÇÃO ORPHANET · BRASIL 2024
<1 / 1 000 000
Ultra-rara
<1/50k
Muito rara
1/20k
Rara
1/10k
Pouco freq.
1/5k
Incomum
1/2k
Prevalência
0.0
Worldwide
Casos conhecidos
10
pacientes catalogados
Início
Infancy
+ neonatal
🏥
SUS: Cobertura mínimaScore: 15%
CID-10: Q87.8
🇧🇷Dados SUS / DATASUS
PROCEDIMENTOS SIGTAP (5)
0202010503
Cariótipo — bandas G, Q ou Rgenetic_test
0202010600
Pesquisa de microdeleções/microduplicações por FISHlab_test
0202010694
Sequenciamento completo do exoma (WES)rehabilitation
0202010260
Dosagem de alfa-fetoproteína
0301070040
Atendimento em reabilitação — doenças raras
Você se identifica com essa condição?
O Raras está aqui pra te apoiar — com ou sem diagnóstico

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Entender a doença

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Sinais e sintomas

O que aparece no corpo e com que frequência cada sintoma acontece

Partes do corpo afetadas

🧠
Neurológico
6 sintomas
📏
Crescimento
4 sintomas
😀
Face
3 sintomas
❤️
Coração
2 sintomas
🦴
Ossos e articulações
2 sintomas
🫃
Digestivo
1 sintomas

+ 16 sintomas em outras categorias

Características mais comuns

100%prev.
Borda do vermelhão fina
Frequência: 7/7
100%prev.
Pescoço curto
Frequência: 7/7
100%prev.
Atraso global grave do desenvolvimento
Frequência: 8/8
100%prev.
Traços faciais grosseiros
Frequência: 7/7
100%prev.
Assimetria craniana
Frequência: 6/6
100%prev.
Cutis marmorata
Frequência: 7/7
35sintomas
Muito frequente (16)
Frequente (13)
Ocasional (2)
Sem dados (4)

Os sintomas variam de pessoa para pessoa. Abaixo estão as 35 características clínicas mais associadas, ordenadas por frequência.

Borda do vermelhão finaThin vermilion border
Frequência: 7/7100%
Pescoço curtoShort neck
Frequência: 7/7100%
Atraso global grave do desenvolvimentoSevere global developmental delay
Frequência: 8/8100%
Traços faciais grosseirosCoarse facial features
Frequência: 7/7100%
Assimetria cranianaSkull asymmetry
Frequência: 6/6100%

Linha do tempo da pesquisa

Publicações por ano — veja quando o interesse científico cresceu
Anos de pesquisa37
Últimos 10 anos2publicações
Pico19891 papers
Linha do tempo
19902000201020201989Hoje · 2026
Publicações por ano (últimos 10 anos)

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Genética e causas

O que está alterado no DNA e como passa nas famílias

Genes associados

1 gene identificado com associação a esta condição. Padrão de herança: Autosomal recessive.

FTOAlpha-ketoglutarate-dependent dioxygenase FTODisease-causing germline mutation(s) (loss of function) inTolerante
FUNÇÃO

RNA demethylase that mediates oxidative demethylation of different RNA species, such as mRNAs, tRNAs and snRNAs, and acts as a regulator of fat mass, adipogenesis and energy homeostasis (PubMed:22002720, PubMed:25452335, PubMed:26457839, PubMed:26458103, PubMed:28002401, PubMed:30197295). Specifically demethylates N(6)-methyladenosine (m6A) RNA, the most prevalent internal modification of messenger RNA (mRNA) in higher eukaryotes (PubMed:22002720, PubMed:25452335, PubMed:26457839, PubMed:2645810

LOCALIZAÇÃO

NucleusNucleus speckleCytoplasm

VIAS BIOLÓGICAS (1)
Reversal of alkylation damage by DNA dioxygenases
MECANISMO DE DOENÇA

Growth retardation, developmental delay, and facial dysmorphism

A severe polymalformation syndrome characterized by postnatal growth retardation, microcephaly, severe psychomotor delay, functional brain deficits and characteristic facial dysmorphism. In some patients, structural brain malformations, cardiac defects, genital anomalies, and cleft palate are observed. Early death occurs by the age of 3 years.

EXPRESSÃO TECIDUAL(Ubíquo)
Cérebro - Hemisfério cerebelar
13.6 TPM
Artéria tibial
10.8 TPM
Cerebelo
10.5 TPM
Cervix Ectocervix
10.1 TPM
Cervix Endocervix
9.5 TPM
OUTRAS DOENÇAS (1)
lethal polymalformative syndrome, Boissel type
HGNC:24678UniProt:Q9C0B1

Variantes genéticas (ClinVar)

35 variantes patogênicas registradas no ClinVar.

🧬 FTO: NM_001080432.3(FTO):c.764A>G (p.Glu255Gly) ()
🧬 FTO: NM_001080432.3(FTO):c.604A>G (p.Thr202Ala) ()
🧬 FTO: NM_001080432.3(FTO):c.130C>G (p.Leu44Val) ()
🧬 FTO: GRCh37/hg19 16q12.2(chr16:53707345-53771635)x1 ()
🧬 FTO: NM_001080432.3(FTO):c.628C>T (p.Gln210Ter) ()
Ver todas no ClinVar

Classificação de variantes (ClinVar)

Distribuição de 108 variantes classificadas pelo ClinVar.

108
VUS (100.0%)
VARIANTES MAIS SIGNIFICATIVAS
FTO: NM_001080432.3(FTO):c.764A>G (p.Glu255Gly) [Uncertain significance]
FTO: NM_001080432.3(FTO):c.604A>G (p.Thr202Ala) [Uncertain significance]
FTO: NM_001080432.3(FTO):c.37G>T (p.Glu13Ter) [Uncertain significance]
FTO: NM_001080432.3(FTO):c.-29G>T [Uncertain significance]
FTO: NM_001080432.3(FTO):c.1A>G (p.Met1Val) [Uncertain significance]

Vias biológicas (Reactome)

1 via biológica associada aos genes desta condição.

Diagnóstico

Os sinais que médicos procuram e os exames que confirmam

Carregando...

Tratamento e manejo

Remédios, cuidados de apoio e o que precisa acompanhar

Carregando informações de tratamento...

Onde tratar no SUS

Hospitais de referência no Brasil e o protocolo oficial do SUS (PCDT)

🇧🇷 Atendimento SUS — Síndrome polimalformativa letal, tipo Boissel

🗺️

Selecione um estado ou use sua localização para ver resultados.

Dados de DATASUS/CNES, SBGM, ABNeuro e Ministério da Saúde. Sempre confirme a disponibilidade diretamente com o estabelecimento.

Pesquisa ativa

Ensaios clínicos abertos e novidades científicas recentes

Pesquisa e ensaios clínicos

Nenhum ensaio clínico registrado para esta condição.

🧪 Está conduzindo uma pesquisa?
Divulgue para pacientes e familiares que acompanham esta doença.
Divulgar pesquisa →

Associações

Organizações que acompanham esta doença — pra ter apoio e orientação

Ainda não temos associações cadastradas para Síndrome polimalformativa letal, tipo Boissel.

É de uma associação que acompanha esta doença? Fale com a gente →

Comunidades

Grupos ativos de quem convive com esta doença aqui no Raras

Ainda não existe comunidade no Raras para Síndrome polimalformativa letal, tipo Boissel

Pacientes, familiares e cuidadores se organizam em comunidades pra compartilhar experiências, fazer perguntas e se apoiar. Você pode ser o primeiro.

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Referências e fontes

Bases de dados externas citadas neste artigo

Publicações científicas

Artigos indexados no PubMed ligados a esta doença no grafo RarasNet — título, periódico e PMID direto da fonte, sem intermediação de IA.

  1. [Persistent hyperplastic primary vitreous and Aicardi syndrome].
    J Fr Ophtalmol· 2004· PMID 15179307recente
  2. [Lethal polymalformative syndrome with 13q deletion secondary to a maternal X; 13 translocation].
    J Genet Hum· 1989· PMID 2746173recente

Bases de dados e fontes oficiais

Identificadores e referências canônicas usadas para montar este verbete.

  1. ORPHA:210144(Orphanet)
  2. OMIM OMIM:612938(OMIM)
  3. MONDO:0013050(MONDO)
  4. GARD:17110(GARD (NIH))
  5. Variantes catalogadas(ClinVar)
  6. Busca completa no PubMed(PubMed)
  7. Q55783947(Wikidata)

Dados compilados pelo RarasNet a partir de fontes abertas (Orphanet, OMIM, MONDO, PubMed/EuropePMC, ClinicalTrials.gov, DATASUS, PCDT/MS). Este conteúdo é informativo e não substitui avaliação médica.

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Compêndio · Raras BR

Síndrome polimalformativa letal, tipo Boissel

ORPHA:210144 · MONDO:0013050
Prevalência
<1 / 1 000 000
Casos
10 casos conhecidos
Herança
Autosomal recessive
CID-10
Q87.8 · Outras síndromes com malformações congênitas especificadas, não classificadas em outra parte
CID-11
Início
Infancy, Neonatal
Prevalência
0.0 (Worldwide)
MedGen
UMLS
C2752001
Wikidata
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